INTRODUCCIÓN: Las trombosis de senos venosos cerebrales son un grupo de patología vascular de diagnóstico infrecuente hasta hace pocos años, debido a lo inespecífico de las manifestaciones clínicas y a la ausencia de medios diagnósticos. Con la resonancia magnética, el estudio y diagnóstico de esta patología ha aumentado en los últimos años. Las causas son variadas. Se incluyen alteraciones de coagulación y estados protrombóticos, alteraciones del flujo sanguíneo cerebral, infecciosas o inflamatorias. En un importante porcentaje de los casos no se objetiva causa. CASO CLÍNICO: Se trata de un paciente varón de 33 años, que quince días después de una cirugía cervical para extirpación de un quiste braquial C2 que precisó ligadura de la vena yugular interna derecha a nivel del agujero rasgado posterior, sufrió una trombosis de dicha vena, senos transverso y sigmoide derecho, así como de parte del seno longitudinal superior. El estudio de trombofilia demostró que el paciente es homocigoto para la mutación C677T del gen de la metilentetrahidrofolato reductasa (MTHFR). La evolución del paciente fue favorable con punciones lumbares evacuadoras y tratamiento anticoagulante. DISCUSIÓN: la trombosis de senos venosos cerebrales tras ligadura de vena yugular interna unilateral, es una complicación infrecuente. Por esta razón, creemos que deben ser investigados otros factores de riesgo vascular.