Original

Traducción y validación al español del módulo neuromuscular de la escala <i>Pediatric Quality of Life Inventory</i> (PedsQL): evaluación de la calidad de vida percibida por padres de niños de 2-4 años con enfermedades neuromusculares

M. Girabent-Farrés, L. Monné-Guasch, C. Bagur-Calafat, J. Fagoaga [REV NEUROL 2018;66:81-88] PMID: 29368326 DOI: https://doi.org/10.33588/rn.6603.2017323

OPEN ACCESS

Volumen 66 | Número 03 | Nº de lecturas del artículo 10.742 | Nº de descargas del PDF 519 | Fecha de publicación del artículo 01/02/2018

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Introducción Sujetos y métodos Análisis estadístico Resultados Discusión

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RESUMEN

Introducción Las enfermedades neuromusculares pediátricas, que repercuten negativamente en la calidad de vida relacionada con la salud de los niños, son causa frecuente de consulta de los padres al fisioterapeuta. La sobrecarga de los padres desencadena una baja percepción de dicha calidad de vida. Por ello, es esencial disponer de instrumentos válidos, como el módulo neuromuscular de la escala Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL) para su correcta valoración.

Objetivo Evaluar la validez y fiabilidad de la versión española del módulo neuromuscular de la PedsQL para la medición de la calidad de vida percibida por padres de niños de 2-4 años con enfermedades neuromusculares.

Sujetos y métodos Una vez autorizados por Mapi Research Trust, se procedió a la validación cognitiva de la versión española del módulo neuromuscular. Posteriormente, se realizó un test-retest a 42 padres voluntarios de niños de 2-4 años con enfermedades neuromusculares, que permitió evaluar la consistencia interna y la concordancia intraobservador. Finalmente, la validez de constructo fue evaluada con un análisis factorial.

Resultados El coeficiente alfa de Cronbach y todos los de correlación interclase mostraron valores superiores a 0,8, lo que indica una consistencia y una fiabilidad excelentes. La validez de constructo explicó un 63,5% de la variabilidad y sugirió que una estructura de siete dimensiones podría ajustarse mejor que una de tres.

Conclusiones La versión española del módulo neuromuscular de la PedsQL para la percepción de la calidad de vida por los padres de niños de 2-4 años con enfermedades neuromusculares presenta una excelente validez y fiabilidad. Palabras claveCalidad de vida relacionada con la salud Enfermedades neuromusculares Fisioterapia pediátrica PedsQL Validez y fiabilidad CategoriasCalidad, Gestión y Organización Asistencial Neuropediatría

TEXTO COMPLETO (solo disponible en lengua castellana / Only available in Spanish)

Introducción

Las enfermedades neuromusculares pediátricas son causa frecuente de consulta al fisioterapeuta, debido a la discapacidad progresiva en el niño, lo que genera un alto impacto a nivel individual, familiar y social [1,2]. La mayoría de estas enfermedades se consideran enfermedades raras, por su baja prevalencia e incidencia en la población, aunque son causa frecuente de morbilidad pediátrica [3], si bien cabe mencionar que en España no se han encontrado datos epidemiológicos. Su afectación puede incidir en cualquiera de los componentes de la unidad motora: la unidad funcional constituida por el cuerpo de la motoneurona del asta anterior de la médula espinal, su axón (nervio periférico), placa motora y las fibras musculares inervadas por su motoneurona [2]. Dicha afectación implica que la característica principal que tienen en común la mayoría de las enfermedades neuromusculares sea una pérdida progresiva de la fuerza muscular con todas las repercusiones que ello implica en la funcionalidad y la calidad de vida del paciente [1,2,4-7].

La Organización Mundial de la Salud define calidad de vida en función de la percepción de cada individuo según el lugar que ocupa en la vida, su contexto cultural y el sistema de valores en que vive, y teniendo en cuenta sus objetivos, expectativas, normas y preocupaciones [8-10]. En cambio, la calidad de vida relacionada con la salud se relaciona con las condiciones de salud de las personas teniendo en cuenta sus experiencias subjetivas sobre su salud global, donde incluye componentes físicos, emocionales y sociales relacionados con la enfermedad [6,8,10-12].

La degeneración que provocan las enfermedades neuromusculares no solamente afecta al sujeto que las padece provocando una disminución de su calidad de vida, sino que también afecta a la calidad de vida de las personas que están a su alrededor, especialmente a sus cuidadores más directos, lo que genera una situación familiar característica en dichos casos donde al cuidador le supone gestionar una mayor sobrecarga física y emocional [13-21]. Por eso el síndrome del cuidador se acentúa en estas patologías hasta que el progenitor asuma la evolución de la enfermedad del niño. Esta coyuntura puede condicionar la percepción de la calidad de vida de su hijo [17].

El objetivo del presente estudio fue validar el cuestionario Pediatric Quality of Life Inventory^® (PedsQL) para padres de niños de 2-4 años en la población española, como instrumento de medición de la calidad de vida del niño afectado de enfermedades neuromusculares.

Varni et al crearon en inglés, en el año 1999, el primer cuestionario PedsQL de calidad de vida para niños [22]. A partir de dicho cuestionario se evolucionó hacia otros cuestionarios PedsQL de calidad de vida para niños en diferentes afectaciones patológicas. Se creó el módulo neuromuscular de la PedsQL para valorar la calidad de vida de niños con enfermedades neuromusculares en edades comprendidas entre 2 y 18 años. Cuenta con cuatro versiones para el niño o adolescente de acuerdo con su edad: niños pequeños de 2-4 años, niños de 5-7 años, niños de 8-12 años y adolescentes de 13-18 años. Para los niños de 5-18 años existe una versión para ser completada por el niño y otra para ser completada por sus padres. Para los niños pequeños, de 2-4 años, hay una sola versión respondida por los padres, cuestionario que se validará en su versión española en el presente trabajo.

El cuestionario PedsQL para padres de niños pequeños de 2-4 años consta de tres dimensiones de preguntas que deben contestar los padres sobre la apreciación que ellos tienen de la calidad de vida de sus hijos [22-24]. La primera dimensión consta de 17 preguntas referente a los problemas que genera la enfermedad neuromuscular a su hijo (‘Sobre enfermedad neuromuscular’). La segunda dimensión son tres preguntas que cuestionan los problemas referentes a la comunicación (‘Comunicación’). La tercera dimensión son cinco preguntas sobre los problemas que se generan debido a la enfermedad neuromuscular en el funcionamiento familiar (‘Sobre nuestros recursos familiares’).

Las respuestas en todas las dimensiones son de tipo Likert con cinco opciones desde 0 (‘nunca’) a 4 (‘casi siempre’). La valoración del cuestionario se transforma a la escala de 0 a 100, que da un valor de 100 a la respuesta ‘nunca’, de 75 a ‘casi nunca’, de 50 a ‘a veces’, de 25 a ‘frecuentemente’ y de 0 a ‘casi siempre’. El cálculo de las puntuaciones por dimensiones se efectúa dividiendo la suma de las puntuaciones de los ítems por el número de ítems respondidos. En el caso que falten las respuestas de más del 50% de los ítems de la escala, el valor de la puntuación no es calculable y se considera un valor perdido. La puntuación total de la escala se calcula mediante la suma de todos los ítems sobre el número de ítems contestados en todas las escalas. En este caso, si se responden el 50% o más de los ítems, se imputa a la puntuación total la media de los ítems completados en una escala.

Sujetos y métodos

La metodología de este estudio sigue los parámetros psicométricos de validación y fiabilidad de las escalas de medición. En primer lugar se pidió la autorización al autor del cuestionario, quien indicó que los derechos de validación debían gestionarse con la empresa Mapi Research Trust (www.mapitrust.org). Se contactó con la empresa para expresar el deseo de su validación en la población española y se firmó un acuerdo para validar el cuestionario. Mapi Research Trust envió el cuestionario PedsQL para padres de niños pequeños de 2-4 años en castellano. En su primera lectura se detectó que dicha traducción era difícilmente comprensible para la población española. Dicha problemática se comunicó a la empresa y se concretó que debía realizarse una validación cognitiva siguiendo la normativa ‘Linguistic validation of the PedsQL –a quality of life questionnaire. Research and evaluation, limited use translation of PedsQL’, de manera que la nueva versión del cuestionario fue probada por un panel de cinco padres encuestados de una muestra de toda España. La intención de la validación cognitiva era examinar la respuesta de las preguntas de los encuestados con el fin de identificar y corregir los errores introducidos a través del proceso de traducción. La validación cognitiva pudo minimizar las fuentes de error de medición introducidas por el proceso de traducción al detectar elementos de preguntas, términos u opciones de respuesta que eran difíciles de entender o que eran malentendidos por el entrevistado. Dichas validaciones cognitivas debían realizarse para rectificar los problemas identificados en la equivalencia conceptual del instrumento traducido.

Los padres encuestados debían tener una buena comprensión lectora del castellano. La validez cognitiva se realizó a través de entrevistas semiestructuradas durante las cuales el entrevistador debía preguntar si el paciente tuvo alguna dificultad en la comprensión del cuestionario para comprobar la interpretación del paciente de todos los ítems. La normativa en cuestión permitía al entrevistador proponer o probar alternativas de traducciones o pedirle a la persona que propusiera alternativas por su parte hasta que se llegó a un consenso.

La siguiente fase fue probar la fiabilidad del cuestionario.

El estudio va dirigido a niños afectos de enfermedades neuromusculares, siguiendo criterios clínicos y genéticos, en edades comprendidas entre 2 y 4 años. Debido a su corta edad, fueron los padres quienes respondieron y valoraron la apreciación de la calidad de vida de sus hijos.

No se excluyeron los niños con enfermedades neuromusculares que hubieran sufrido alguna intervención quirúrgica en esta primera etapa de la vida con el fin de corregir secuelas de dicha enfermedad, o bien utilizaran ortesis para mantener la bipedestación o corregir las deformidades que surgen en la enfermedad. Tampoco se plantearon criterios de exclusión relacionados con las capacidades psíquicas de los niños con enfermedades neuromusculares, puesto que se trata de un cuestionario cumplimentado por los padres de dichos niños.

La muestra la hicieron voluntarios, y se seleccionó de niños enfermos que se visitaban en el Servicio de Neuropedriatría y el Servicio de Rehabilitación del Hospital Universitari Sant Joan de Déu de Barcelona. A su vez, se contactó con diversas asociaciones de personas afectadas de enfermedades neuromusculares, como la Fundación Atrofia Muscular Espinal y la Asociación Española de Enfermedades Neuromusculares, entre otras, a las cuales se les explicó y se les propuso participar en el estudio.

Para el cálculo del tamaño de la muestra se utilizaron las fórmulas desarrolladas por Zou [25]. Se fijó una ρ₀ = 0,9, un límite inferior de ρ₁ = 0,75 para un nivel de significación de α = 0,05 y una potencia de 1 – β = 0,8, y se obtuvo un tamaño de muestra necesario de 45 individuos. Se corrigió teniendo en cuenta la incidencia de las patologías evaluadas, descritas en la introducción, y el número de individuos necesarios fue de 38 sujetos.

Se recogieron como variables de estudio el sexo y todas las que se desprenden de cada uno de los ítems del PedsQL. A cada uno de los participantes de este estudio se le proporcionó el documento de información, y firmaron el consentimiento informado. A continuación, cada participante respondió al cuestionario autoadministrado PedsQL, y de allí se obtuvieron las primeras respuestas.

Para facilitar la participación en el estudio se proporcionó la posibilidad de responder al cuestionario en las diferentes visitas de revisión al hospital o a través de una plataforma virtual.

Los participantes destinaban unos 10 minutos a responder los ítems del cuestionario, y al cabo de 6-8 semanas desde la primera participación se repitió de nuevo el mismo procedimiento.

Análisis estadístico

En el tratamiento de los datos se utilizó el programa SPSS v. 21.0. En primer lugar, se muestra la media y el intervalo de confianza al 95% (IC 95%), la desviación estándar y la mediana para cada una de las dimensiones, y la puntuación total, así como para ambas valoraciones. Se mostró para cada dimensión la viabilidad, indicando el porcentaje de respuesta, teniendo en cuenta las indicaciones de corrección del manual de la escala. Seguidamente se evaluó la consistencia interna tanto para las tres dimensiones como para la puntuación total con el coeficiente de correlación α de Cronbach [26], para el que se establecen como umbrales del grado de consistencia los descritos por Cronbach: si α > 0,9, la consistencia interna es excelente; si α > 0,8, es buena; si α > 0,7, aceptable; si α > 0,6, cuestionable; si α > 0,5, pobre, y si < 0,5, inaceptable.

Para la evaluación de la concordancia intraobservador se calculó el índice de concordancia intraobservador (ICC) y su IC 95%. Para determinar el umbral de fiabilidad se siguieron los criterios de Fleiss et al [27]: si el ICC > 0,8, la fiabilidad se considera excelente; si 0,6 < ICC ≤ 0,8, se considera buena; si 0,4 < ICC ≤ 0,6, se considera moderada, y si el ICC ≤ 0,4, la fiabilidad se considera débil o pobre. Asimismo, también se realizó el gráfico de Bland y Altman para cada una de las dimensiones y puntuación total, en el que en el eje de abscisas se representó la media entre las dos valoraciones y en el de ordenadas la diferencia entre ellas, indicando en este el límite inferior y superior del intervalo de error (diferencia entre las dos valoraciones ± 1,96 × desviación estándar de ésta).

Para la validación del constructo se realizó un análisis factorial exploratorio y un análisis factorial confirmatorio, ambos con rotación Varimax [28,29]. En el caso del análisis factorial exploratorio se determinó que uno de los factores podría conformar una dimensión si el porcentaje de variabilidad total explicada por este factor era superior al 1%. En el análisis factorial confirmatorio, para cada uno de los ítems se tomaron dos reglas como criterio para determinar en cuál de las dimensiones que se conforman pertenece. La primera de ellas es que sólo se considera que un ítem puede pertenecer a una dimensión si el porcentaje de variabilidad explicada de este ítem en esta dimensión es superior al 40%. En este caso, si se cumplía la primera de las reglas para más de una de las dimensiones, se eligió en la que mayor porcentaje de variabilidad se explicaba, siempre y cuando la diferencia de esta variabilidad entre las distintas dimensiones, en términos de varianza, fuera superior al 10%. En caso contrario, se consideró que dicho ítem no pertenecía a ninguna de las dimensiones que conforman la escala y se estudió la consistencia interna de ésta en caso de eliminar el ítem, con la finalidad de determinar si éste no aportaba más información específica y, por lo tanto, podría eliminarse.

El proyecto de este estudio fue aprobado por el comité ético de investigación clínica de la Fundació Sant Joan de Déu de Barcelona. El consentimiento informado fue leído y firmado por todos los participantes en el estudio según la Ley Orgánica de Protección de Datos (RD 15/1999) y las declaraciones de Helsinki.

Resultados

La muestra final estuvo compuesta por 42 niños de 2-4 años con enfermedades neuromusculares, 18 (42,9%) niños y 24 (57,1%) niñas, procedentes de distintas comunidades autónomas españolas.

De la validación cognitiva se obtuvo la conciliación en las 25 preguntas de las tres dimensiones por parte del entrevistador y los entrevistados, y se procedió a redactar en inglés un informe sobre las entrevistas donde se especificaba el número de sujetos entrevistados, su edad, el tiempo que se tardó en completar el cuestionario, las dificultades encontradas y las soluciones sugeridas en la elaboración de la última versión del cuestionario traducido y modificado para la población española. Finalmente, Mapi Research Trust dio su aprobación de la traducción definitiva para la población española.

La viabilidad de respuesta al ítem fue del 100% en las dimensiones 1 y 3, y del 91,5% en la 2.

En la tabla I se pueden observar las puntuaciones obtenidas para cada una de las dimensiones y la puntuación total de cada una de las dos valoraciones realizadas. Se observa en ésta que en todas las dimensiones, las puntuaciones entre las dos valoraciones son muy similares para todos los estadísticos descriptivos.

Tabla I. Estadísticos descriptivos de cada valoración y dimensión del módulo neuromuscular de la escala Pediatric Quality of Life Inventory para niños de 2-4 años.
	Valoración	Media ± DE	IC 95%	Mediana
Sobre enfermedad neuromuscular	Primera	57,68 ± 15,97	52,70-62,65	59,56
Sobre enfermedad neuromuscular	Segunda	57,43 ± 15,98	52,45-62,40	59,83
Comunicación	Primera	42,45 ± 38,29	29,69-55,22	41,67
Comunicación	Segunda	42,91 ± 38,22	30,16-55,65	41,67
Sobre nuestros recursos familiares	Primera	52,65 ± 22,99	45,48-59,81	60,00
Sobre nuestros recursos familiares	Segunda	52,29 ± 23,96	44,82-59,76	52,50
Puntuación total	Primera	52,33 ± 15,98	47,35-57,31	52,50
Puntuación total	Segunda	52,14 ± 15,94	47,17-57,11	52,00
DE: desviación estándar; IC 95%: intervalo de confianza al 95%.

Ninguna de las dimensiones valoradas sobre la calidad de vida percibida por los padres de niños con enfermedades neuromusculares se puede considerar buena. La media de las puntuaciones de las diferentes dimensiones no supera en ningún caso el 60%, lo que indica que en la mayoría de ítems los padres responden ‘a veces’ o ‘casi nunca’. La dimensión en la que se obtienen los resultados más bajos en la percepción de la calidad de vida es la de comunicación, en la que ninguno de los tres ítems llega a la puntuación media del 50%.

La consistencia interna que mostró cada una de las dimensiones (Tabla II) indicó que ésta se situaba en el umbral de una buena consistencia para todas ellas, así como para la puntuación total de la escala. Por lo que respecta a la concordancia entre las dos valoraciones, el ICC fue superior a 0,8 tanto en cada una de las tres dimensiones como en la puntuación total de la escala, lo que indica una fiabilidad excelente en todos los casos según los criterios establecidos por Fleiss et al [27]. Tanto el límite superior como el inferior del IC 95% del ICC superaron también el 0,8. Asimismo, se puede observar en los gráficos de Bland y Altman (Figura) cómo en todas las dimensiones, así como en la puntuación total, los puntos del gráfico de dispersión están dentro del intervalo de la diferencia entre las dos valoraciones ± 1,96 veces la desviación estándar de esta diferencia.

Tabla II. Consistencia interna y fiabilidad intraobservador del módulo neuromuscular de la escala Pediatric Quality of Life Inventory para niños de 2-4 años.
	α de Cronbach	ICC	ICC y su IC 95%
Sobre enfermedad neuromuscular	0,80	0,92	0,84-0,96
Comunicación	0,89	0,90	0,80-0,94
Sobre nuestros recursos familiares	0,82	0,84	0,98-0,92
Puntuación total	0,87	0,95	0,85-0,96
IC 95%: intervalo de confianza al 95%; ICC: coeficiente de correlación intraobservador para la concordancia.

Figura. Gráficos de Bland y Altman para la fiabilidad intraobservador del módulo neuromuscular
de la escala Pediatric Quality of Life Inventory para niños de 2-4 años.

En el análisis factorial exploratorio se conformaron siete factores con varianza superior al 1%, que fue del 26,8%, 14,8%, 9,5%, 6,8%, 5,6%, 4,9% y 4,3% para cada uno de ellos, respectivamente, lo que explica conjuntamente un total del 72,5% de la variabilidad total de los datos. Así, en el análisis factorial confirmatorio se confirmaron estos factores, que dieron lugar a siete dimensiones de la escala, como se muestra en la tabla III. En el análisis factorial confirmatorio extrayendo tres factores, tal como se estructura el módulo neuromuscular de la PedsQL para niños de 2-4 años, el porcentaje de variabilidad explicada disminuyó al 52%. Por ello se eligió la estructura factorial con siete dimensiones.

Se observa en la tabla III que los tres ítems, que en la estructura original de la escala conforman la dimensión ‘Comunicación’, siguen manteniendo una única dimensión sin añadir ni eliminar en ésta ningún ítem. Además, se puede observar que, para cada uno de estos tres ítems, la varianza explicada fue superior al 80%. Respecto a la dimensión ‘Sobre nuestros recursos familiares’ de la estructura original, el análisis factorial confirmatorio sugiere eliminar de esta dimensión el ítem ‘4. Creo que nuestra familia tiene muchos problemas’. El resto de ítems de la dimensión ‘Sobre nuestros recursos familiares’ queda igualmente agrupado en una misma dimensión. El análisis factorial confirmatorio agrupa el ítem eliminado de ‘Sobre nuestros recursos familiares’, el ítem 4, en una nueva dimensión de sólo dos ítems, junto con el ítem ‘14. Mi hijo/a se hace daño sin querer (caídas, tropiezos, golpes)’ de la dimensión ‘Sobre enfermedad neuromuscular’. Por lo que respecta a esta última dimensión, conformada por 17 ítems en la estructura original de la escala, el análisis factorial confirmatorio sugirió que se eliminaran de ella y de la escala los ítems ‘3. A mi hijo/a le salen llagas y/o sarpullidos (manchas rojas en la piel y que pican)’ y ‘9. A mi hijo/a le cuesta usar el cuarto de baño’ de ésta, ya que no discriminan a cuál de las siete dimensiones conformadas pertenecen. En el caso del ítem 3 de esta dimensión, si éste se eliminara, la consistencia interna de la escala aumentaría ligeramente de 0,867 a 0,873, mientras que si se elimina el ítem 9, ésta disminuiría ligeramente a 0,853. Por otro lado, el análisis factorial confirmatorio agrupó los 14 ítems restantes (de la dimensión ‘Sobre enfermedad neuromuscular’ en la estructura original) en cuatro nuevas dimensiones. Por un lado, mantiene agrupados en una misma dimensión la mayoría de los ítems (en concreto, los ítems 1, 6, 8, 11, 12, 16 y 17), y distribuye el resto en otras tres nuevas dimensiones. La primera de ellas está conformada por tres ítems, y las otras dos, por dos ítems. Así, el análisis factorial confirmatorio nos indica que los ítems ‘4. A mi hijo/a le duelen las piernas’, ‘5. Mi hijo/a se siente cansado/a’ y ‘7. Mi hijo/a se despierta cansado/a’ forman una misma dimensión, en la que se observa que cada uno de ellos explica una variabilidad del 78%, 80% y 74%, respectivamente. Lo mismo sucede con los ítems ‘10. A mi hijo/a le cuesta ganar o perder peso’ y ‘15. Mi hijo/a tarda mucho tiempo en comer’, variabilidad explicada del 80% y 74%, respectivamente. También se agrupan en otra dimensión los ítems ‘2. Mi hijo/a se pone enfermo con facilidad’ y ‘13. Mi hijo/a tarda o tardamos mucho tiempo en bañarse o ducharse’. En este caso, con una varianza del 51% y 73%, respectivamente.

Tabla III. Dimensiones en el análisis factorial confirmatorio del módulo neuromuscular de la escala Pediatric Quality of Life Inventory para niños de 2-4 años.
		Dim. 1	Dim. 2	Dim. 3	Dim. 4	Dim. 5	Dim. 6	Dim. 7
SEN	Ítem 1	76,9%	13,7%	26,2%	18,8%	20,2%	13,0%	6,0%
SEN	Ítem 6	77,1%	13,8%	13,4%	22,0%	7,6%	6,6%	2,7%
SEN	Ítem 8	71,9%	16,4%	25,7%	20,8%	2,7%	8,1%	15,4%
SEN	Ítem 11	88,9%	1,6%	11,3%	3,7%	12,8%	3,3%	17,4%
SEN	Ítem 12	65,9%	13,0%	8,0%	1,9%	30,7%	26,6%	21,2%
SEN	Ítem 16	82,4%	7,9%	3,3%	15,6%	5,8%	6,1%	17,0%
SEN	Ítem 17	55,4%	7,7%	19,9%	28,8%	30,7%	24,1%	12,0%
SEN	Ítem 4	5,2%	77,9%	17,6%	9,2%	2,5%	6,6%	24,4%
SEN	Ítem 5	6,6%	79,6%	16,8%	5,4%	0,3%	28,6%	6,8%
SEN	Ítem 7	7,8%	73,6%	0,8%	17,3%	34,8%	22,7%	1,6%
SEN	Ítem 10	10,7%	13,6%	79,7%	12,2%	4,4%	9,8%	7,9%
SEN	Ítem 15	0,1%	6,5%	73,5%	24,9%	10,1%	16,2%	19,4%
SEN	Ítem 2	28,8%	35,4%	22,5%	50,9%	9,8%	30,2%	4,2%
SEN	Ítem 13	20,3%	20,2%	7,8%	72,7%	20,9%	21,8%	2,4%
C	Ítem 1	9,2%	5,6%	8,6%	8,7%	86,9%	13,5%	9,8%
C	Ítem 2	6,2%	12,5%	10,9%	6,0%	90,4%	8,8%	14,0%
C	Ítem 3	16,9%	3,8%	12,7%	5,2%	80,9%	9,7%	12,9%
SNRF	Ítem 1	37,2%	1,3%	28,2%	29,6%	22,0%	51,2%	38,2%
SNRF	Ítem 2	45,1%	27,6%	3,5%	1,4%	2,3%	59,2%	19,8%
SNRF	Ítem 3	3,0%	17,0%	12,6%	1,0%	4,5%	82,3%	3,4%
SNRF	Ítem 5	0,9%	16,4%	12,0%	4,8%	26,9%	74,2%	1,8%
SEN	Ítem 14	35,0%	42,1%	14,3%	22,6%	8,2%	5,9%	64,5%
SNRF	Ítem 4	13,6%	22,2%	35,2%	10,8%	13,3%	32,4%	69,6%
SEN	Ítem 3	11,0%	51,2%	20,2%	54,6%	12,3%	0,1%	6,6%
SEN	Ítem 9	45,3%	14,9%	16,8%	14,1%	49,2%	9,3%	42,9%
C: comunicación; SEN: sobre enfermedad neuromuscular; SNRF: sobre nuestros recursos familiares.

Sobre la base de estos resultados, obtenidos en el análisis factorial exploratorio y en el análisis factorial confirmatorio, se eliminan de la escala y de cada una de las dimensiones los ítems que disminuyen el coeficiente de consistencia interna. Los resultados obtenidos sugieren la conveniencia de eliminar los ítems 3, 4, 10, 14 y 15 de la dimensión ‘Sobre enfermedad neuromuscular’ y el ítem 4 de la dimensión ‘Sobre nuestros recursos familiares’. De este modo, la consistencia interna de la puntuación total de la escala ascendería a 0,9.

Discusión

Los resultados de este estudio muestran una excelente fiabilidad en cada una de las dimensiones de la escala y en la puntuación total, resultados similares si se compara con la validación original [24]. Cabe hacer mención que esto es así a excepción de la dimensión de comunicación, que en la escala original obtiene un valor de 0,77, lo que la sitúa dentro de la franja de fiabilidad buena, mientras que en el caso de la versión española, el valor obtenido fue de 0,89, lo que la sitúa dentro de la franja de fiabilidad excelente. En cuanto a la fiabilidad intraobservador, tanto la versión original como la española presentan unos valores en cada una de las dimensiones y puntuación total dentro de la franja de fiabilidad excelente. Sin embargo, en la puntuación total de la escala, el ICC de la versión española es de 0,95, sensiblemente superior al 0,89 obtenido en la versión original. Esto es importante porque globaliza el resultado final y aporta la información principal de la escala, que es valorar la calidad de vida de los niños de 2-4 años con enfermedades neuromusculares percibida por los padres. Por otro lado, la mayoría de artículos donde se ha incluido la validación y el análisis de fiabilidad del módulo neuromuscular evaluado por los padres de los niños muestran índices inferiores a los hallados en este estudio [4,30], si bien no son datos del todo comparables, ya que la franja de edad de los niños de este estudio es de 2-4 años en lugar de 2-18 años. Destaca la validación realizada por Davis et al [4] para población específica con distrofia muscular de Duchenne, en la que la fiabilidad hallada se sitúa en el umbral de pobre. La versión china del módulo neuromuscular presenta mejores valores de fiabilidad, aunque se sitúa en el umbral considerado como moderado [31].

En cuanto a los resultados de la escala en sus diferentes dimensiones, llama especialmente la atención que la media de las puntuaciones no supera en ningún caso el 60%, lo que da idea de que los padres consideran que la calidad de vida de sus hijos está mermada en relación con las patologías que padecen [32]. Estos resultados coinciden con los hallados en la población china, en la que en ninguna de sus dimensiones la puntuación media supera el 55% [31]. En este sentido, la revisión realizada por Davis et al concluye que los padres tienden a realizar una valoración de la calidad de vida relacionada con la salud de sus hijos inferior a la valoración que éstos realizan [4], si bien para la población específica de padres de niños de 2-4 años sería interesante realizar estudios de seguimiento en el tiempo para poder contrastar cómo evoluciona esta percepción de la calidad de vida cuando se valora desde la autopercepción de los pacientes a partir de los 5 años. Por otro lado, la dimensión en la que se obtienen los resultados más bajos en la percepción de la calidad de vida es la de ‘Comunicación’, en la que ninguno de los tres ítems llega a la puntuación media del 50%, resultado que coincide con los hallados en la versión china del módulo neuromuscular. En estos ítems se valora cómo perciben los padres la capacidad comunicativa de sus hijos relacionada con su enfermedad y cómo se sienten. Se trata de niños de corta edad en los que la dificultad por transmitir aspectos relacionados con su enfermedad podría considerarse como habitual, independientemente de la patología que padezcan. Sin embargo, la escala no valora cómo es su capacidad comunicativa en su entorno social habitual, aspecto que podría ser interesante [33,34].

En la validación original de la escala [24], los autores hacen mención de que no ha realizado un análisis factorial para la validez de su constructo, aspecto que los mismos autores consideran que podría poner en entredicho la estructura del constructo en dimensiones. Por eso se llevó a cabo un análisis factorial exploratorio para evaluar el número de factores (dimensiones) que se conforman. De este análisis se derivó que sería más adecuado un constructo con siete dimensiones. Por otro lado, este análisis indicó un buen ajuste en cuanto al porcentaje de variabilidad total explicada. Consecuentemente, se procedió a un análisis factorial confirmatorio que validó los siete factores hallados, lo que sugiere una estructura de la escala con siete dimensiones en lugar de tres. Este hallazgo coincide con los resultados de la validez de constructo de la versión persa de la misma escala [35], pero en niños de 8-12 años. De entre estas dimensiones, una de ellas coincide en su totalidad con la dimensión ‘Comunicación’ de la estructura original, en el sentido de que agrupa los mismos ítems. Por otro lado, en la dimensión ‘Sobre nuestros recursos familiares’, en la nueva estructura se eliminaría el ítem que interroga de una forma general sobre si consideran que la familia tiene muchos problemas, aspecto que es lógico, cuando este ítem se puede considerar redundante al interrogar de forma general sobre un aspecto que el resto de ítems de la dimensión valora de forma específica. De hecho, este mismo análisis sugiere que se elimine este ítem de la escala. En la dimensión ‘Sobre enfermedad neuromuscular’, que en la estructura original tiene 17 ítems, el análisis factorial confirmatorio sugiere eliminar cinco ítems, reagrupándolos en cuatro nuevas dimensiones. En la nueva estructura, esta dimensión quedaría reestructurada en cinco dimensiones que, observando el contenido de los ítems y lo que sugiere el análisis factorial confirmatorio, diferencian los aspectos que interrogan sobre la funcionalidad, el cansancio y otros aspectos colaterales en el resto. La versión persa sugiere una restructuración similar a la mencionada [35]. Delante de estos resultados se propondría una nueva versión del módulo neuromuscular de la escala PedsQL para la evaluación de la calidad de vida para niños de 2-4 años con enfermedades neuromusculares, con 19 ítems. Esta nueva versión debería ser contrastada por expertos y posteriormente evaluada con un estudio de análisis de consistencia interna, así como con un análisis de fiabilidad y de validez de constructo, que determinaría el número final de dimensiones con las que se estructuraría la escala, y los ítems que pertenecerían a cada una de ellas.

En conclusión, la versión española del módulo neuromuscular de la PedsQL para la percepción de la calidad de vida por los padres de niños de 2-4 años con enfermedades neuromusculares presenta una excelente validez y fiabilidad.

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Spanish translation and validation of the neuromuscular module of the Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL): evaluation of the quality of life perceived by the parents of 2-4-year-old children with neuromuscular diseases

Introduction. Paediatric neuromuscular disorders, which negatively impact on children’s health-related quality of life (HRQoL), are a frequent cause of parental consultation with a physiotherapist. Parents’ stress overload triggers a poor perception of their children’s HRQoL. For this reason, it is essential to have psychometrically sound instrument to measure parent’s perceptions such as the Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL) Neuromuscular Module.

Aim. To assess the validity and reliability of the Spanish version of PedsQL Neuromuscular Module for parent perceived quality of life of children aged 2-4 with neuromuscular disorders.

Subjects and methods. The cognitive validity of the Spanish version of PedsQL was carried out with Mapi Research Trust permission. Subsequently, a test-retest was performed with 42 parent volunteers of children aged 2-4 with paediatric neuromuscular disorders. This allowed an evaluation of PedsQL intra-observer concordance and internal consistency. Finally, construct validity was evaluated through factor analysis.

Results. The Cronbach alpha and all correlation intra-observer coefficients were higher than 0.8, indicating excellent validity and reliability. The construct validity analysis presented 63.5% variability and such analysis suggested that a seven-dimension construct might be a better fit than three.

Conclusions. The Spanish version of PedsQL Neuromuscular Module for parent perceived quality of life of children aged 2-4 presented excellent validity and reliability.

Key words. Health-related quality of life. Neuromuscular disorders. Pediatric physical therapy. PedsQL. Validity and reliability.

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