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Enfermedad cerebrovascular de tipo isquémico posnatal en urgencias pediátricas: estudio descriptivo

P. García-Sánchez, R. López-López, L. Rubio-Gordón, B. Rosich-Del Cacho, L. Tesouro-Rodríguez, M.A. Rivas-Paterna, M.A. Pérez-Moneo Agapito, S. García-García Revista 66(08) ● Fecha de publicación 16/04/2018 ● Original ● Lecturas 7231 ● Descargas 380 Castellano English

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Cerebrovascular disease Emergency Ischemic Neuroimaging Risk factors Stroke

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[REV NEUROL 2018;66:261-267] PMID: 29645069 DOI: https://doi.org/10.33588/rn.6608.2017367

Objetivo. Describir la presentación clínica, los factores de riesgo y las pruebas complementarias realizadas en pacientes atendidos en urgencias con diagnóstico de ictus isquémico.

Pacientes y métodos. Estudio retrospectivo, analítico observacional, realizado en urgencias pediátricas de un hospital de tercer nivel. Se incluyeron pacientes entre 1 mes y 14 años durante 12 años, con diagnóstico de enfermedad cerebrovascular (ECV) de tipo isquémico. Se analizaron los antecedentes personales, la sintomatología y las pruebas complementarias iniciales.

Resultados. Se recogieron 12 pacientes (66% varones), con una mediana de edad de 77 meses. El 42% presentó algún antecedente reseñable. La manifestación clínica más frecuente fue la alteración motora (75%). El 42% fueron diagnosticados en las primeras 24 horas, y se objetivó un diagnóstico más temprano tras la introducción de un programa multidisciplinar sobre manejo de la ECV. En todos se realizó inicialmente una tomografía axial computarizada (TAC) craneal, salvo en dos casos en los que se hizo una resonancia magnética. La mitad de las TAC fueron normales al inicio. En el estudio etiológico posterior se encontraron factores de riesgo sólo en cinco pacientes (42%). El 91% presentó algún tipo de secuela.

Conclusiones. La ECV es poco frecuente en pediatría, con elevada morbimortalidad, y es importante realizar un adecuado diagnóstico precoz. Son fundamentales la historia clínica y los antecedentes personales, aunque en la valoración inicial es frecuente encontrarse ante niños sanos sin factores de riesgo conocidos en ese momento. Ante la sospecha clínica de ictus, una TAC craneal inicial normal no descarta una ECV y son necesarias otras pruebas, como la resonancia magnética.

Palabras clave Enfermedad cerebrovascular Factores de riesgo Ictus Isquémico Neuroimagen Urgencias Clasificado en Neuroimagen - Patología vascular

Introducción

La enfermedad cerebrovascular (ECV) es una entidad poco frecuente en la edad pediátrica (1,3-13 casos por 100.000 niños) [1-6], aunque con elevada morbimortalidad [1,2], por lo que es importante realizar un adecuado diagnóstico precoz para establecer las medidas terapéuticas necesarias.

Se define el ictus isquémico como el déficit neurológico focal agudo de duración superior a 24 horas, producido por isquemia cerebral con evidencia de infarto en la neuroimagen, correspondiente a un determinado territorio arterial que se correlaciona con la presentación clínica. Si el déficit neurológico focal se resuelve antes de las 24 horas y no existen alteraciones en las pruebas de imagen, se denomina ataque isquémico transitorio. En algunas ocasiones, el déficit neurológico focal podría tener una duración inferior a 24 horas, con signos neurorradiológicos de infarto; esta última situación debe considerarse como un ictus isquémico [1,2,7,8].

A diferencia de los adultos, la clínica es más inespecífica y heterogénea, lo que dificulta su reconocimiento y un tratamiento adecuado precoz [1-5]. Por otro lado, no existen guías o protocolos de actuación específicos para pacientes pediátricos, comparables a los existentes en adultos con las consecuentes mejoras en mortalidad y calidad de vida conocidas (código ictus, unidades de ictus, tratamientos de reperfusión cerebral, etc.) [5,7,9,10].

Debido a la complejidad para reconocer el cuadro clínico y a la rara consideración por su escasa frecuencia, en el paciente pediátrico suele demorarse el diagnóstico [5,6,11-13], lo que implica un retraso en la realización del examen neurológico y las pruebas neurorradiológicas, sin considerar las posibilidades de tratamiento.

El presente estudio pretende describir los síntomas y las pruebas diagnósticas realizadas en pacientes atendidos en el servicio de urgencias de un hospital terciario con diagnóstico final de ECV de tipo isquémico. Además, se analizan los posibles factores de riesgo asociados y las secuelas posteriores.

Pacientes y métodos

Se trata de un estudio retrospectivo, analítico observacional, realizado en urgencias pediátricas de un hospital universitario de tercer nivel, con una media de 50.000-55.000 urgencias anuales.

Se incluyeron pacientes entre 1 mes y 14 años durante un período de 12 años (2003-2015) con diagnóstico final de ECV de tipo isquémico.

Se excluyeron los ictus hemorrágicos, secundarios a tumores, posquirúrgicos, postraumáticos o perinatales. Se analizaron los antecedentes personales, la sintomatología y las pruebas complementarias iniciales realizadas en urgencias.

Se realizó una recopilación de datos exhaustiva a través de las historias clínicas del hospital y de los informes radiológicos, analizando la edad, el sexo, los factores de riesgo, los síntomas, las pruebas de imagen realizadas, la localización del infarto, el tiempo hasta el diagnóstico y las secuelas. Los datos recogidos se incluyeron en una base diseñada para este estudio, sobre la base de la revisión bibliográfica de posibles factores de riesgo, sintomatología y pruebas realizadas.

Resultados

En total se analizaron 12 pacientes con diagnóstico final de ECV de tipo isquémico, de los cuales el 66% (n = 8) fueron varones. La mediana de edad fue de 77 meses (6,4 años), con un rango de 22-176 meses.

En cuanto a los antecedentes personales de interés, un paciente había presentado púrpura trombocitopénica con esplenectomía y presentaba migrañas sin aura desde la infancia, dos pacientes presentaron infecciones recientes (un caso de gastroenteritis aguda y otro de faringoamigdalitis aguda), un caso tenía fiebre en el momento del diagnóstico y otro paciente había presentado un movimiento brusco de hiperextensión cervical los días previos. Ninguno presentaba vasculopatía, cardiopatía, trombofilia u otro factor de riesgo conocido en la valoración inicial en urgencias.

La manifestación clínica más frecuente fue la alteración motora, presente en el 75% de los pacientes, seguida de cefalea en el 33%. Otras manifestaciones fueron el inicio como crisis convulsiva (25%), la alteración del nivel de conciencia (25%) y la alteración de los pares craneales (25%), incluyendo anisocoria, midriasis, alteración del reflejo fotomotor, disfagia, dislalia y asimetría facial. El 16% presentó alteraciones visuales (un paciente, visión borrosa, y otro, anopsia), y un paciente (8%) tenía fiebre en el momento del diagnóstico.

En cuanto a las pruebas de imagen, se realizó una tomografía axial computarizada (TAC) craneal a todos los pacientes, salvo a dos, a los que se realizó inicialmente una resonancia magnética (RM) craneal. Cinco de las TAC realizadas inicialmente (50%) fueron normales, y se confirmó el diagnóstico de lesión isquémica con otra prueba de neuroimagen realizada posteriormente ante la persistencia de la sintomatología o como parte del estudio posterior (Tabla I). En el 58% de los casos, la localización de la lesión fue en la arteria cerebral media.

Tabla I. Registro de pacientes con diagnóstico de enfermedad cerebrovascular isquémica atendidos en urgencias entre los años 2003 y 2015.
	Año	Sexo	Edad (meses)	Factores de riesgo conocidos	Clínica	Tiempo de diagnóstico	Tomografía axial computarizada	Resonancia magnética	Localización del infarto	Factores etiológicos	Secuelas
Paciente 1	2003	Mujer	72	No	Hemiparesia derecha, alteración de los pares craneales (anisocoria), cefalea	3 días	Normal	Imagen en rodete del cuerpo calloso con probable origen isquémico	Arterias cerebrales, basilar y carótidas sin hallazgos. Parénquima y ventrículos sin hallazgos	No	No
Paciente 2	2003	Mujer	134	Gastroente- ritis aguda	Alteración del nivel de conciencia, visión borrosa	< 24 horas	Infarto isquémico parietal izquierdo	Lesión isquémica parietal izquierda	ACM izquierda	No	Crisis epilépticas parciales
Paciente 3	2004	Mujer	37	No	Hemiparesia derecha	24 horas	Normal	Lesión hiperintensa en T2 en el brazo poscápsula interna	Brazo poscápsula + región peritalámica izquierda	No	Mínima lentitud digitodigital en la mano derecha, hiperreflexia del hemicuerpo derecho, trastorno disléxico-discalcúlico
Paciente 4	2005	Mujer	96	No	Hemiparesia derecha, afasia motora	7 horas	Hipodensidad del núcleo caudado y lenticular izquierdo	Trombosis de la arteria carótida izquierda	ACM izquierda	Infección por Mycoplasma	Hemiplejía derecha
Paciente 5	2007	Varón	66	No	Hemiparesia izquierda			Infarto frontoparietal derecho		Moyamoya	Leve claudicación del miembro superior izquierdo. Recidiva (AIT leves)
Paciente 6	2010	Varón	24	No	Hemiparesia derecha	48 horas	Lesión isquémica de los ganglios basales	Infarto isquémico del área lenticular izquierda	ACM izquierda	No	Hemiparesia leve del hemicuerpo derecho
Paciente 7	2011	Varón	176	Púrpura trombo- citopénica, esple- nectomía, migraña	Hemiparesia izquierda, cefalea	4 días	Normal	Lesión isquémica extensa en la ACM derecha	ACM derecha	No	Torpeza de la mano
Paciente 8	2012	Varón	22	Faringo- amigdalitis	Convulsión, hemiparesia derecha	3 días	Normal	Infarto en los ganglios basales izquierdos	ACM izquierda	No	Disartria, dislalia
Paciente 9	2013	Varón	83	No	Convulsión, desviación de la comisura bucal, alteración del nivel de conciencia	20 horas	A las 2 horas: normal. A las 22 horas: infarto frontotemporal izquierdo	Lesión isquémica frontal izquierda. Stop en la rama temporal anterior de la ACM izquierda	ACM izquierda	No	Afasia motora, hemiparesia derecha
Paciente 10	2014	Varón	27	No	Convulsión, alteración del nivel de conciencia	4 horas	Atrofia del lóbulo izquierdo con hiperdensidad	Lesión isquémica aguda cerebelosa derecha. Posibles lesiones lacunares subcorticales izquierdas	PICA derecha y ramas de la arteria cerebral posterior izquierda	Vasculitis postinfecciosa por virus herpes 6 con anticoagulante lúpico positivo	Marcha con leve aumento de la base de sustentación. Recidiva
Paciente 11	2004	Varón	167	Movimiento de hiperextensión cervical	Hemiparesia izquierda, alteración de los pares craneales	4 horas		Infarto laterobulbar izquierdo. Trombosis de la arteria vertebral izquierda	Infarto bulbar lateral izquierdo	Malformación vertebral en C1-C2	Mínima afectación de los pares craneales IX-XII
Paciente 12	2014	Varón	83	Fiebre	Fiebre, cefalea, anopsia, alteración de los pares craneales (midriasis, reflejo fotomotor alterado)	3-6 horas	Área hipodensa corticosubcortical occipitotemporal izquierda	Lesiones isquémicas en la arteria cerebral posterior	Arteria cerebral posterior izquierda + derecha. ACM izquierda distal	Infección por Mycoplasma	Hemianopsia superior derecha
ACM: arteria cerebral media; AIT: ataque isquémico transitorio; PICA: arteria cerebelosa posteroinferior.

Respecto al tiempo de diagnóstico desde el inicio de la clínica, se dividieron los pacientes en dos grupos. El primero de ellos recogía los casos comprendidos entre los años 2002 y 2012 (n = 8), año en el que se implantó en urgencias de nuestro centro un protocolo multidisciplinar de actuación ante la sospecha de ictus pediátrico. El segundo grupo comprendía los pacientes recogidos entre los años 2013 y 2015 (n = 4).

En el primer grupo, el 38% de los casos se diagnosticó pasadas 72 horas del inicio de la clínica; el 25%, entre 24 y 48 horas, y otro 25%, en las primeras 24 horas. En el segundo grupo de pacientes, ya con el protocolo en marcha, el 75% de los casos se diagnosticó en las primeras 24 horas, y el 25% restante, entre 24 y 48 horas.

En cuanto al estudio etiológico realizado posteriormente, únicamente se encontraron factores de riesgo en cuatro pacientes (66%), que correspondieron a un caso de enfermedad moyamoya (vasculopatía), dos infecciones por Mycoplasma, un paciente con infección por virus herpes 6 y presencia de anticoagulante lúpico positivo, y un paciente con malformación congénita vertebral en C1-C2.

Por último, se realizó un breve análisis de la evolución clínica. Se encontró únicamente un paciente asintomático, y el resto presentó algún tipo de secuela. Ocho pacientes (66%) presentaron afectación motora (hemiplejía, hemiparesia, torpeza motora); dos casos (16%), alteraciones del lenguaje (dislalia, dislexia, discalculia); un paciente (8%), alteraciones de la visión (hemianopsia), y otro paciente (8%), crisis epilépticas. No se registró ningún fallecimiento, y hubo dos casos con recidiva posterior, correspondientes al paciente con enfermedad moyamoya y al caso de vasculitis por virus herpes 6 y anticoagulante lúpico positivo.

Discusión

La ECV pediátrica es una patología de difícil diagnóstico debido a su presentación clínica heterogénea e inespecífica, con importante morbimortalidad [2,11], constituye una de las primeras 10 causas de mortalidad en la infancia y provoca discapacidad grave hasta en el 50% de los casos [3,11,14]. Los síntomas iniciales pueden confundirse con otras alteraciones neurológicas, fundamentalmente migraña, hemiparesia postictal y encefalitis, lo que complica aún más el diagnóstico [15,16]. Según Shellhaas et al [17], aproximadamente el 21% de los niños que acuden a urgencias con sospecha de ictus presenta otra patología. Aunque la ECV es poco habitual, su frecuencia es similar a los tumores cerebrales primarios [1,3], con la diferencia fundamental de que el ictus es una emergencia (Tabla II).

Tabla II. Diagnóstico diferencial de la enfermedad cerebrovascular de tipo isquémico.

Migraña complicada

Parálisis de Todd

Infección intracraneal (meningitis, encefalitis, absceso)

Hemiparesia postictal

Crisis convulsiva

Tumor

Enfermedad desmielinizante, encefalitis diseminada aguda

Hipertensión intracraneal idiopática

Traumatismo

Debilidad muscular

Leucoencefalopatía posterior reversible

Alteraciones metabólicas: hipoglucemia, enfermedad de Fabry, enfermedad de Menkes, homocistinuria, MELAS (encefalopatía mitocondrial, acidosis láctica y episodios pseudoictales), acidurias orgánicas

Intoxicaciones

La etiología y los factores de riesgo en la infancia son diferentes y más numerosos que en los adultos. Existen antecedentes personales que deben aumentar la sospecha clínica, como la presencia de cardiopatía, vasculopatías, anemia drepanocítica, procesos infecciosos y oncológicos, uso de anticonceptivos orales, enfermedades autoinmunes, etc. [1-4,14,18] (Tabla III).

Tabla III. Factores de riesgo de enfermedad cerebrovascular de tipo isquémico.
Vasculopatías	Anemia drepanocítica, moyamoya, disección arterial, colagenopatías (Marfan, Ehlers-Danlos)…
Cardiopatías	Cardiopatías congénitas, endocarditis, miocarditis, valvulopatías, ductus arterioso persistente, defectos septales…
Trombofilias y estados protrombóticos	Déficit de proteína C, déficit de proteína S, déficit de antitrombina III, factor V de Leiden, G20210 del factor II (gen de la protrombina), homocisteína, anticonceptivos orales, embarazo…
Infecciones	Meningitis, sinusitis, mastoiditis, absceso cerebral, sepsis, varicela, parvovirus B19, Mycoplasma, virus de la inmunodeficiencia humana…
Alteraciones metabólicas	MELAS (encefalomiopatía mitocondrial, acidosis láctica y episodios pseudoictales), homocistinuria, defectos congénitos de la glucosilación
Traumatismos
Fármacos	L-asparraginasa, esteroides (tratamiento prolongado), radioterapia

Sin embargo, a diferencia de otras series, en la valoración inicial en urgencias de nuestra muestra únicamente encontramos antecedentes de interés en cinco pacientes, que correspondían a dos casos de infecciones recientes, un caso de fiebre en el momento del diagnóstico, un antecedente de hiperextensión cervical a raíz de un movimiento brusco y un paciente con púrpura trombocitopénica crónica y esplenectomizado, que presentaba migrañas sin aura desde la infancia. Además, en el estudio diagnóstico realizado posteriormente sólo se encontraron factores etiológicos en el 42% de los casos. Pavlakis et al [19] describieron que en un 27% de los ictus isquémicos pediátricos no se identificaba ningún factor de riesgo, y Miya et al [3] publicaron recientemente que al menos en un 10% de los casos no se identificaba ningún factor asociado.

En la bibliografía se describe una mayor incidencia en el sexo masculino, lo que concuerda con nuestra muestra (66% varones). Igualmente, la mediana de edad hallada en nuestro estudio es similar a las referidas en otras publicaciones [11,14].

A pesar de la heterogeneidad clínica, la manifestación más frecuente hallada en nuestro grupo fue la alteración motora, presente en el 75%, y esta forma de presentación fue igualmente la más común en otras publicaciones [1,7,13]. A diferencia de los adultos, la presentación como crisis convulsiva se objetivó hasta en un 25% de casos, lo que indica la importancia de realizar una prueba de neuroimagen en todo niño con crisis convulsiva con focalidad neurológica [20]. En lo que respecta a este aspecto, Zimmer et al [11] describieron que los niños menores de 1 año con isquemia arterial presentaban mayor probabilidad de comenzar como crisis y alteraciones del nivel de conciencia que los pacientes mayores de 1 año. Igualmente, la incidencia de cefalea de nuestra muestra es similar a la descrita por otros autores (25-30%), y es importante el diagnóstico diferencial con la migraña hemipléjica o la disección arterial [14].

Además, debemos tener presente que la sintomatología difiere según la localización del territorio arterial afectado, y en nuestra muestra la principal arteria afectada es la cerebral media, datos similares a los publicados en otras series [5-8].

Al igual que en otros estudios, se realizó una prueba de neuroimagen inicial a todos los pacientes. En los últimos años ya se describen como pruebas de elección la RM y la angio-RM craneal, debido a que las lesiones pueden no visualizarse por la TAC en el período agudo [3,5-7,14]. De hecho, en nuestro estudio, cinco de las TAC realizadas inicialmente (50%) fueron normales, y el diagnóstico de lesión isquémica se confirmó con otra prueba de neuroimagen realizada posteriormente. En contra de la RM precoz están su menor accesibilidad, su mayor coste y la necesidad de sedación en los pacientes más pequeños.

Respecto al tiempo de diagnóstico, nuestro estudio sugiere una mejora en la identificación clínica y el tiempo de diagnóstico a raíz de la implantación de un protocolo multidisciplinar de actuación ante la sospecha de ECV en urgencias (75% de los casos diagnosticados en las primeras 24 horas, frente a sólo el 25% antes de la instauración del protocolo). Son numerosas las publicaciones donde se describe un retraso en el diagnóstico debido fundamentalmente a la variabilidad clínica, dificultad de identificación por los familiares y el personal médico, inadecuado trasporte a un centro de referencia, demora en la realización de las pruebas de imagen o uso de la TAC frente a la RM [5,6,11-13]. En el estudio de Gabis et al [6] se describe una media de retraso en la evaluación médica de 34,5 horas desde el inicio de la clínica, realizándose pruebas de neuroimagen con una media de 42,8 horas desde el comienzo de la sintomatología. En otros estudios se describe una media de 24 horas respecto a la demostración radiológica, y únicamente un tercio de los pacientes fueron diagnosticados en el intervalo de las primeras seis horas [5]. Todo esto conlleva una repercusión en los posibles tratamientos que se van a administrar, y la ventana de actuación es estrecha, limitada a 4,5 horas en el caso de reperfusión farmacológica (trombólisis sistémica) y algo mayor en el caso de trombectomía mecánica según el territorio arterial afectado (8 horas en el caso del territorio anterior y 12-24 horas para el territorio posterior) [7,10,15,21-25]. Por tanto, dada la baja incidencia de la ECV en la infancia y su repercusión, es necesario un entrenamiento específico del personal de urgencias y el desarrollo de protocolos de actuación bien definidos que involucren equipos multidisciplinares.

En cuanto a la evolución posterior, en nuestra muestra todos los pacientes salvo uno presentaron algún tipo de secuela, y la afectación motora fue la más frecuente, lo que coincide con otros estudios [1,8]. Otras de las consecuencias fueron alteraciones del lenguaje (16%), de la visión (8%) o crisis epilépticas (8%). En nuestra muestra no se registró ningún fallecimiento, y hubo dos casos de recidivas en la evolución posterior.

El estudio realizado presenta algunas limitaciones. En primer lugar, al tratarse de un estudio retrospectivo, los datos han sido obtenidos a partir de las historias clínicas de los pacientes, no disponiendo en todos los casos de información completa en cuanto a antecedentes y posible relación con factores de riesgo. En segundo lugar, el tamaño reducido de la muestra (n = 12) hace que los resultados deban interpretarse cautelosamente, y podrían no ser aplicables a otras poblaciones. Igualmente, se trata de un estudio realizado en un único centro, y ofrecería una mayor aplicabilidad en caso de tratarse de un estudio multicéntrico.

En conclusión, la ECV es una entidad poco frecuente en pediatría, aunque con elevada morbimortalidad, y es importante un adecuado diagnóstico precoz, que se ve dificultado por la variabilidad clínica y el escaso conocimiento de esta patología.

Son fundamentales la historia clínica y los antecedentes personales de cada paciente; sin embargo, en la valoración inicial en urgencias, la mayor parte de las ocasiones nos enfrentamos a niños sanos sin antecedentes ni factores de riesgo de interés conocidos en ese momento, y algunos de ellos se identifican en el estudio etiológico posterior. Es necesaria la formación específica del personal de urgencias para evitar retraso en el diagnóstico y llevar a cabo un adecuado manejo de esta entidad.

En cuanto a la presentación clínica, la manifestación más frecuente en nuestro grupo de pacientes fue la alteración motora, seguida de la cefalea. Además, en los pacientes pediátricos se observa un inicio con crisis convulsivas más frecuentes en comparación con los adultos, lo que refleja la necesidad de realizar un estudio de neuroimagen ante la presencia de crisis con focalidad neurológica.

Por último, es importante tener en cuenta que, ante la sospecha clínica de ictus, una TAC craneal inicial normal no descarta una ECV, y son necesarias otras pruebas, como la RM o la angio-RM, que se han convertido en las pruebas de referencia en los últimos años.

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Childhood ischemic cerebrovascular disease in a paediatric emergency service: a descriptive study

Aim. To describe the clinical presentation, risk factors and complementary tests in patients of our paediatric emergency
service with a final diagnosis of ischemic stroke.

Patients and methods. Retrospective, analytical and observational study, performed in a Paediatric Emergency Service
of a tertiary-level hospital. We included patients aged 1 month to 14 years during a 12-years period with a final diagnosis of
ischemic cerebrovascular disease (CVD). We analyzed personal history, symptomatology and initial complementary tests.

Results. Twelve patients were included, 66% males, with a median age of 77 months. 42% had remarkable history. The
most frequent clinical manifestation was motor disorder (75%). 42% were diagnosed in the first 24 hours, noticing an
earlier diagnosis after the introduction of a multidisciplinary protocol about CVD. CT was performed in all patients, except
in two cases in whom MRI was performed. 50% of the CTs were initially normal. In the etiological study developed lately,
only 42% of the patients had risk factors. 91% had some kind of sequel.

Conclusions. CVD is uncommon in pediatrics, but with a high morbimortality, so it is important to make an early diagnosis.
Clinical and personal history are fundamental, nevertheless, we mainly deal with a previously healthy child without known
risk factors at the time of the first evaluation. In case of clinical suspicion of stroke, a normal initial CT does not rule out a
CVD, so other additional tests, such as MRI, are necessary.

Key words. Cerebrovascular disease. Emergency. Ischemic. Neuroimaging. Risk factors. Stroke.

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