Revisión

State of the art in musicogenic epilepsy: a review of the scientific literature

N. García-Casares, J.A. García-Arnés, Y. Gallego-Bazán [REV NEUROL 2019;69:293-300] PMID: 31559628 DOI: https://doi.org/10.33588/rn.6907.2019229

OPEN ACCESS

Volumen 69 | Number 07 | Nº of views of the article 30.953 | Nº of PDF downloads 393 | Article publication date 01/10/2019

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Introducción Desarrollo Conclusiones

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ABSTRACT

INTRODUCTION Musicogenic epilepsy is a type of reflex complex epilepsy and is evoked by musical stimulus, specially music with high emotional content to the patient.

AIM To review the state of the art of the musicogenic epilepsy in the current literature. DEVELOPMENT. We have made an analysis of all the patients that have been described with musicogenic epilepsy. Among the most studied variables we have included: the nature of the sound that evoke the seizure, the musical education of the patients, the changes between the different neurophysiological and neuroimaging techniques, the most frequent location and the hemispheric side implication in seizures, and comparison between the different neuroimaging techniques. Most of the patients had seizures when they were listening to music with emotional content. The right temporal lobe is the most affected area in this type of epilepsy. In these studies the structural neuroimaging were normal in most of the patients.

CONCLUSIONS Musicogenic epilepsy is reflex and complex and music with emotional content to the patients is the most frequent stimulus that evoke this type of epilepsy. The right temporal lobe is the most affected area. It seems that exists a correlation between emotional and auditory cerebral processing networks. KeywordsEpilepsy Music Musicogenic Reflex epilepsy Reflex seizure Seizure CategoriesEpilepsias y síndromes epilépticos

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Introducción

Las epilepsias reflejas se caracterizan porque los pacientes presentan crisis que se desencadenan con estímulos sensoriales específicos simples o complejos. En función del tipo de estímulo que provoca las crisis, se clasifican en diferentes tipos de epilepsia (Tabla I). En las crisis reflejas provocadas por estímulos simples, es la intensidad del estímulo el factor más importante para desencadenarlo, y la latencia entre la aplicación del estímulo y la aparición de la crisis es corta (de segundos), como, por ejemplo, en la epilepsia provocada por un estímulo luminoso. Sin embargo, en las epilepsias reflejas complejas, la calidad del estímulo, que suele ser elaborado, es el factor determinante, con una latencia más larga (de minutos) entre el estímulo y la crisis. En concreto, la epilepsia musicógena es un tipo raro de epilepsia refleja compleja en la cual las crisis se desencadenan por la audición de música específica [1-3].

Tabla I. Clasificación de las epilepsias reflejas según su estímulo (modificado de [2]).

Estímulo somatosensorial

Estímulos somatosensoriales exteroceptivos

Epilepsia por golpeteo y epilepsia benigna de la infancia con pautas evocadas somatosensorialmente

Epilepsia mioclónica de la infancia evocada por estímulos táctiles

Epilepsia desencadenada con el cepillado de los dientes

Estímulos complejos somatosensoriales exteroceptivos

Epilepsia desencadenada por inmersión en agua caliente

Estímulos somatosensoriales propioceptivos

Epilepsia inducida por movimientos

Epilepsia inducida por cerrar los ojos o los movimientos oculares

Epilepsia paroxismal coreoatetósica de movimiento cinesígeno

Epilepsia inducida por la micción

Estímulos complejos propioceptivos

Epilepsia del comer

Estímulos visuales

Estímulos visuales simples

Epilepsias fotosensitivas

Epilepsia por patrones luminosos

Epilepsia de fijación sensitiva

Epilepsia por la oscuridad

Estímulos visuales complejos y del procesamiento del lenguaje

Epilepsias desencadenadas por la lectura

Epilepsias desencadenadas por la escritura

Estímulos auditivos, vestibulares, olfatorios y del gusto

Epilepsia inducida por sonidos puros o palabras

Epilepsia audiógena

Epilepsia musicógena (incluidas también por canto)

Epilepsia inducida por hablar por teléfono

Epilepsia olfatorrinencefálica

Epilepsia del comer desencadenada por el gusto

Epilepsia inducida por estímulos vestibulares y auditivos

Estímulos de alto nivel de procesamiento (cognitivos, emocionales, toma de decisiones, tareas y otros estímulos complejos)

Epilepsia inducida por el razonamiento

Epilepsia refleja por la toma de decisiones

Epilepsia aritmética (matemática)

Epilepsia emocional

Epilepsia inducida por sobresaltos (sustos)

El término ‘epilepsia musicógena’ aparece por primera vez acuñado por Critchley en 1937 y se caracteriza por desencadenarse con estímulos musicales [4], especialmente con canciones con alta emotividad en la melodía. El factor que más precipita este fenómeno es el acto de escuchar música, pero también se han descrito casos de epilepsia desencadenados por tocar un instrumento, ante un determinado compositor e incluso al pensar o soñar sobre música [1]. Se pueden encontrar tres niveles de integración y procesamiento musical en el cerebro: el nivel sensorial, el nivel emocional y el nivel más alto de integración, que es el que permite la apreciación estética y artística de la música. Así, un nivel de conocimiento alto de la música podría predisponer a este tipo de epilepsias [5].

La epilepsia musicógena generalmente es focal, presenta en los casos descritos automatismos de masticación y deglución, opresión epigástrica, parestesias en las manos, enrojecimiento, taquicardia y aumento de la presión arterial, y se acompaña en muchas ocasiones de sentimientos placenteros. El intervalo temporal entre el estímulo y la presentación de la crisis es variable, y en algunos casos puede evolucionar a crisis secundariamente generalizadas. Pittau et al, tras analizar 110 casos de la bibliografía, concluyen que afecta más a las regiones temporales hemisféricas derechas que a las izquierdas, sin encontrar en la mayoría de los casos lesión estructural en la neuroimagen, con un predominio en las mujeres e inicio mayoritariamente en la edad adulta [1,6].

Se hipotetiza que la patogénesis de las crisis se relaciona más con el contenido afectivo de la música que con el estímulo sonoro propiamente musical de la pieza [7,8]. Por otro lado, la ansiedad o la depresión son trastornos afectivos que con frecuencia padecen los pacientes con epilepsia musicógena. Por eso, el tratamiento con antidepresivos podría tener especial importancia en este tipo de epilepsia. Según algunos estudios, esto podría explicarse porque la fisiopatología de las crisis musicógenas probablemente incluye redes neuronales encargadas del procesamiento de las emociones, y un déficit serotoninérgico y noradrenérgico [1]. Sin embargo, los mecanismos responsables desencadenantes de las crisis epilépticas musicógenas aún se desconocen.

Desarrollo

Se ha realizado una revisión sobre los artículos que han abordado el tema de la epilepsia musicógena en la literatura científica. Para ello se ha llevado a cabo un análisis de todos los casos clínicos descritos en la bibliografía hasta febrero de 2019. Entre las variables más frecuentes se han estudiado: el tipo de estímulo sonoro desencadenante de las crisis, la presencia o no de educación musical del paciente, los cambios en las diferentes pruebas complementarias neurofisiológicas y de neuroimagen, y la localización y lateralidad hemisférica implicada en este fenómeno. Para la búsqueda bibliográfica se han usado las bases de datos PubMed, Scopus y Cochrane Library, las palabras clave ‘seizure’, ‘epilepsy’, ‘music’, ‘musicogenic’, ‘reflex seizure’ y ‘reflex epilepsy’, y los operadores booleanos AND y OR. Para el análisis de las variables descritas previamente únicamente se incluyeron las descripciones de casos clínicos y series de casos hasta marzo de 2019, sin excluir ningún artículo por idioma. Finalmente se seleccionaron 72 artículos.

De todos los artículos que se revisaron para la realización de este estudio, se encontraron un total de 126 casos. Se realizó una primera clasificación dependiendo de cómo se habían desencadenado las crisis (Tabla II) y una segunda clasificación dependiendo de los hallazgos encontrados en las pruebas complementarias, en relación con la localización de la zona epileptógena (Tabla III) [1-69].

Tabla II. Relación de estímulos que desencadenan las crisis epilépticas, por orden de frecuencia.
	n
Música con contenido emotivo para el paciente [1,7,9-34]	35
Música de cualquier tipo [1,4,15,18,29,35-42]	24
Estilo de música específico [1,19,24,29,43-48]	20
Canciones específicas [1,12,19,29,41,44,49-53]	17
Música, ruidos, sonidos de elevada intensidad o bruscos [1,6,12,24,29,40,41]	16
Escuchar instrumentos [1,18,38,54,57]	8
No se pudo identificar un estímulo concreto [1,58]	7
Frecuencia concreta de onda [1,29,55,59]	6
Tocar instrumentos [1,11,19]	5
Ritmos concretos [1,51,58,60,61]	5
Escuchar su música favorita [1,49,62,63]	4
Tocar música específica [11,29,64]	3
Cantar [51,65,66]	3
Pensar en música [65,66]	2
Voces de cantantes [68]	1

Tabla III. Número de casos en relación con la localización alterada observada en las distintas pruebas complementarias.
		n
Electroencefalograma	No se hicieron estudios [1,15,24,29,33,38,41,54,60,62,65-67]	41
	Lóbulo temporal derecho [1,4,11,13,16-21,24-26,28,29,31,32,34,36,37,40,42,43,49,50,53,58-61,63,64,69]	39
	Lóbulo temporal izquierdo [1,5,10-12,14,18,23,24,29,30,39,41,44,45-48,51,52,55,57]	28
	No había focalidad [1,9,24,29]	7
	Bitemporal [1,22,24,27,35,56]	6
	Generalizado [19,68]	3
	Área pre/poscentral izquierda [1]	2
Resonancia magnética	Normal [1-7,11-13,32,36,37,44,46,49-51,58,61,63,65]	23
	Lóbulo frontotemporal izquierdo (astrocitoma) [14]	1
	Lóbulo temporal derecho (engrosamiento de la corteza) [53]	1
	Lóbulo occipital derecho (lesión no especificada) [60]	1
	Temporal derecho (encefalomalacia) [12]	1
Resonancia magnética funcional	Aumento de la señal del lóbulo temporal derecho [1,50]	2
	Aumento de la señal del lóbulo temporal izquierdo [45]	1
	Activación temprana de las áreas orbitofrontales bilaterales [61]	1
Magnetoencefalografía	Alteraciones en el lóbulo temporal derecho [7,58]	4
	Alteraciones en el lóbulo temporal izquierdo [60]	1
	Alteraciones en los lóbulos bitemporales [60]	1
Tomografía computarizada por emisión de fotón único	Hiperperfusión en el lóbulo temporal derecho [1,13,36,37,49,61]	6
	Hiperperfusión en el lóbulo temporal izquierdo [4,14,44,46]	4
	Normal [1,32,63]	3
	Hipoperfusión en el lóbulo temporal derecho [61]	2
Tomografía por emisión de positrones	Normal [1,5,58,60]	4
	Hipometabolismo en el lóbulo temporal derecho [1,11,61]	4
	Hipometabolismo en el lóbulo temporal izquierdo [44]	1
	Hipometabolismo bitemporal [11]	1

La edad media de la población estudiada, de los 105 casos en los que está recogida la edad, es de 38 ± 14,9 años (rango: 6 meses a 77 años). La edad media del inicio de las crisis epilépticas fue de 27 ± 10,2 años (de los 90 casos en los que se recogió este dato). En cuanto al sexo, se especificó en 120 casos: se documentaron 64 mujeres (53,3%) y 56 hombres (46,7%). La lateralidad manual se recogió en 29 pacientes, donde 24 de ellos eran diestros (82,76%), tres eran zurdos (10,34%) y dos ambidiestros (6,9%) [1,7,11,12,35,44,50,51,58,61].

La formación musical de los pacientes se recogió en 44 casos de los 126 documentados: 15 pacientes eran melómanos que escuchaban habitualmente música (34,1%); 16 eran músicos, en las modalidades de intérpretes instrumentistas o compositores (36,36%), de los cuales la mayoría tocaba el piano, uno de ellos era tenor, otro tocaba el órgano, otro el clarinete, uno la viola, otro la guitarra, y uno era compositor; y 13 pacientes no mostraban interés por la música o carecían de formación musical (29,54%) [1,5,11,50,51,61].

Sólo en 12 pacientes de 126 (9,52%) se recogieron antecedentes de epilepsia en la familia. En cuanto a los antecedentes personales, 17 (13,49%) de los pacientes tuvieron lesiones cerebrales traumáticas años o meses antes de su primer episodio, y de ellos sólo tres tenían crisis epilépticas musicógenas desencadenadas únicamente por estímulos musicales. En los casos estudiados se han descrito también distrés neonatal y encefalitis (dos casos) como antecedentes [1,7,11,12,35,44,50,51,58,61].

La clínica acompañante a las crisis se ha descrito en 44 casos. En ocho de los pacientes (18,18%) las sensaciones fueron agradables o placenteras, referidas como euforia, felicidad, bienestar y risa, entre otras; en 24 pacientes (54,54%) la clínica fue desagradable y fue referida como angustia, miedo o ansiedad. Respecto a la clínica autonómica, una sensación epigástrica ascendente se describió hasta en 17 (38,64%) de los casos, así como auras visuales, auditivas y olfatorias, vértigo, hormigueo cefálico, taquicardias e incluso sensación de despersonalización y déjà vu. Los automatismos típicos (chupeteo, deglución, masticación, arreglarse o tirarse de la ropa, etc.) se recogieron en 36 pacientes (81,82%) (Tabla IV) [1,7,11,12,35,44,50,51,58,61].

Tabla IV. Características de los pacientes [1,7,11,12,35,44,50,51,58,61].
Edad media		38 ± 14,9 años
Edad media de inicio de las crisis musicógenas		27 ± 10,2 años
Sexo	Mujeres	64 (53,3%)
Sexo	Hombres	56 (46,7%)
Lateralidad manual	Diestros	24 (82,76%)
	Zurdos	3 (10,34%)
	Ambidiestros	2 (6,9%)
Formación musical	Escuchan música regularmente	15 (34,1%)
	Músicos	16 (36,36%)
	Sin formación musical	13 (29,54%)
Antecedentes clínicos de epilepsia	Personales	17 (13,49%)
Antecedentes clínicos de epilepsia	Familiares	12 (9,52%)
Clínica acompañante	Sensaciones agradables (felicidad, euforia, bienestar)	8 (18,18%)
	Sensaciones desagradables (miedo, angustia, ansiedad)	24 (54,54%)
	Auras (visuales, auditivas, olfatorias)	17 (38,64%)
	Automatismos (chupeteo, deglución, etc.)	36 (81,82%)

Todos los pacientes fueron tratados con fármacos antiepilépticos, algunos con escasa respuesta. En ciertos casos también se usaron inhibidores de los receptores de la serotonina concomitantemente a los antiepilépticos, con resultados favorables [7,70,71]. La cirugía fue la opción terapéutica en ocho pacientes que eran refractarios al tratamiento médico. De éstos, siete no presentaban lesión en la resonancia [1,51,58,61] y uno presentó una lesión no especificada [60]. En todos los casos se obtuvo una reducción considerable o una remisión completa de las crisis epilépticas tras la cirugía.

La primera clasificación que se ha realizado atiende al estímulo desencadenante de la crisis. Cuando se analizó cómo se desencadenaban las crisis, se observó que 98 de los pacientes tenían crisis provocadas por estímulos musicales o relacionados con ellos (77,77%); 16 desencadenaban las crisis con sonidos de alta intensidad, como la música alta o los ruidos (12,7%) [5,24,29,40,41,54-56], y algunos de los estímulos sonoros eran bruscos o inesperados para el paciente; en seis de los pacientes sus crisis venían precedidas por notas o sonidos de una frecuencia determinada o tono concreto (4,76%) [29,55,59]; y en siete no se pudieron identificar estímulos concretos que reprodujeran el cuadro clínico (5,56%) [1,58]. Es importante resaltar que dentro del grupo de pacientes con crisis producidas por estímulos musicales, en 35 de los 98 (35,71%) [1,7,9-34] se relacionaba la epilepsia con música o canciones con alto contenido de emotividad para el paciente y, además, el mayor número de casos tenía una génesis común. Hubo un pequeño grupo de seis pacientes que inicialmente tuvieron crisis no musicógenas que experimentaron una evolución a crisis musicógenas; mientras que otro grupo de cinco pacientes tenían crisis musicógenas al principio de la enfermedad para desarrollar con el tiempo otros tipos de crisis [1].

Dentro del grupo de estímulos musicales que provocaban el cuadro epiléptico, encontramos 24 pacientes (24,49%) con crisis desencadenadas por música de cualquier tipo, es decir, música inespecífica y de diferentes estilos que originaban el cuadro [1,4,15,18,29,35-42]; también encontramos 20 pacientes (20,41%) que tenían epilepsia con música de un estilo concreto [1,19,24,29,42-48]; las canciones específicas tuvieron su representación en 17 pacientes (17,35%) [1,12,19,29,41,44,49-53]; escuchar instrumentos concretos o un timbre determinado también se relacionaba con crisis en ocho casos (8,16%) [1,18,38,54,57], así como tocar instrumentos concretos, y más frecuentemente el piano –donde se destaca a un paciente que desencadenaba las crisis cuando tocaba estando deprimido–, en cuyo grupo encontramos a cinco pacientes (5,1%) [1,11,19]; a otros cinco pacientes (5,1%) les producía crisis escuchar ritmos concretos [1,51,58,60,61]. Otros grupos de pacientes menos representados son los que sus crisis están provocadas por escuchar su música favorita (n = 4; 4,1%) [1,49,62,63], tocar música específica o cantar (n = 3 en ambos grupos; 3,06%) [11,29,51,64-66], presentar crisis cuando pensaban en música (n = 2; 2,04%) [65,66], y sólo una mujer (1,02%) [68] cuando escuchaba a cantantes femeninas (Tabla II).

La segunda clasificación que hemos realizado atiende a la identificación de la localización del foco epileptógeno mediante pruebas complementarias neurofisiológicas y de neuroimagen para identificar qué lóbulo puede estar más relacionado con la génesis de estas crisis y su relación con los estímulos musicales (Tabla III).

En 85 de los 126 casos estudiados, los pacientes se sometieron a un electroencefalograma. En 39 de los 85 casos, los hallazgos incluyeron alteraciones del lóbulo temporal derecho tanto ictales como interictales (45,88%) [1,4,11,13,16-21,24-26,28,29,31,32,34,36,37,40,42,43,49,50,53,58-61,63,64,69]; dentro de este grupo se incluyeron también alteraciones frontotemporales derechas (n = 7), temporoparietales derechas (n = 1) y temporooccipitales derechas (n = 1). Por otro lado, en 28 de los estudios estaba implicado el lóbulo temporal izquierdo en período ictal o interictal (32,94%) [1,5,10-12,14,18,23,24,29,30,39,41,45-48,51,52,55,57]; dentro de este grupo se incluyeron también alteraciones frontotemporales izquierdas (n = 3) y temporoparietales izquierdas (n = 1). En siete pacientes no se encontró focalidad (8,24%) [1,9,24,29]. En seis, las alteraciones recogidas fueron bitemporales (7,06%) [1,22,24,27,35,56]. En tres, las alteraciones fueron generalizadas (4,1%) [19,68]. Por último, en dos casos las alteraciones se recogieron en las áreas pre- y poscentrales izquierdas (2,35%) [1].

De los 126 casos que se han estudiado, a 27 pacientes se les realizó una resonancia magnética: 23 no mostraban ninguna anomalía [1,5-7,11-13,33,36,37,44,46,49-51,58,61,63,65]; en un paciente se halló un astrocitoma frontotemporal izquierdo [12]; en uno, un engrosamiento de la corteza del lóbulo temporal derecho [51]; en uno, una lesión en el lóbulo occipital derecho [68], y en uno, una encefalomalacia temporal derecha anterior [12].

A cuatro de los pacientes se les realizó una resonancia magnética funcional. En uno de ellos se encontró que escuchar música con componente emocional frente al silencio provocaba un aumento de la señal correspondiente al lóbulo temporal derecho [1,50], zona asociada con el área acústica, y esta elevación de la señal era mucho mayor que cuando se escuchaba música de componente neutral frente al silencio. Destacó la activación predominantemente en el hemisferio derecho y el descenso de la señal en otras, como la parte posterior del giro recto derecho y el giro orbital bilateral. En el segundo estudio recogido de resonancia magnética funcional, los hallazgos sugirieron una activación temprana en las regiones orbitofrontales bilaterales [61]. En el tercero se observó un aumento de la señal en el lóbulo temporal derecho cuando escuchaba una canción específica, y no se relacionaba con otros eventos [1,50]. En el cuarto estudio aumentó la señal en el área temporofrontal izquierda, relacionada con la escucha de estilos específicos de música [45].

En seis pacientes se realizó una magnetoencefalografía [7,58,60]. En uno de ellos la prueba reveló punta-ondas interictales en la región temporal izquierda que posteriormente se demostró que tenían un inicio en las regiones temporales de ambos hemisferios mediante electrodos profundos [58]. En otro caso, las punta-ondas se observaron en el lóbulo temporal derecho; a este paciente se le realizó una resección de la zona epileptógena con buena recuperación posterior, y desaparecieron por completo las crisis [56]. En el resto de los casos se localizaron las alteraciones en el lóbulo temporal lateral derecho, el lóbulo temporal mesial derecho y los lóbulos temporales bilaterales [7,60].

Entre los pacientes a los que se realizó una tomografía computarizada por emisión de fotón único inter e intracrisis, encontramos a seis pacientes que tuvieron hiperperfusión en el lóbulo temporal derecho [1,13,36,37,49,61]; por el contrario, en dos se detectó hipoperfusión de esa misma área [61]. En cuatro de ellos se halló una hiperperfusión en el lóbulo temporal izquierdo [5,14,44,46]. Por último, en tres de ellos se encontró un patrón de perfusión normal [1,32,63].

Por último, nueve pacientes se sometieron a una tomografía por emisión de positrones [1,11,44,58,61]. Los resultados en cuatro de ellos fueron normales (44,44%) [1,58]; en otros cuatro se halló hipometabolismo del lóbulo temporal derecho (44,44%) que evolucionó con el tiempo, en uno de estos pacientes, a hipometabolismo temporal bilateral [1,11,61]; sólo un paciente presentó hipometabolismo del lóbulo temporal izquierdo (11,11%) (Tabla III).

Conclusiones

Las epilepsias musicógenas son un tipo de epilepsia refleja compleja y el estímulo musical desencadenante puede ser diferente para cada paciente [7]. Se definen como crisis focales debido a descargas que engloban principalmente las áreas laterales y mesiales del lóbulo temporal, así como las zonas orbitofrontales [72].

De los datos analizados en este estudio se puede observar que la localización más frecuentemente afectada en el electroencefalograma es el lóbulo temporal derecho, seguido a continuación del lóbulo temporal izquierdo. Estos hallazgos van en consonancia también con las otras pruebas funcionales, como pueden ser la magnetoencefalografía, la tomografía computarizada por emisión de fotón único, la tomografía por emisión de positrones y la resonancia magnética funcional, que recogen alteraciones en la localización anteriormente mencionada. Sin embargo, en la resonancia magnética estructural, en la mayoría de los pacientes no se encontraron alteraciones, y tan sólo cuatro pacientes presentaron lesiones sintomáticas que podían explicar las crisis. Por ello, probablemente las pruebas neurofuncionales sean prioritarias en el diagnóstico de esta patología.

El componente musical específico que precipita las crisis no se conoce. En nuestra revisión, de todos los casos analizados, la música que evoca un alto contenido emotivo por parte del paciente es el estímulo que más conduce a desencadenar la crisis. Acorde con la descrito en la bibliografía, se atribuye un papel importante al componente emocional que pueda tener la música para el paciente más que a otros componentes de la música, como el tono, el timbre o la melodía en sí mismos [72]. Se ha descrito en otros estudios la relación de áreas asociadas al procesamiento de las emociones, como el sistema límbico (hipocampo, corteza entorrinal, cíngulo, amígdala), el núcleo accumbens y la corteza orbitofrontal y prefrontal [7,37,45,50,73] con este tipo de epilepsias. Sin embargo, los mecanismos exactos que producen este tipo de crisis quedan por esclarecer aún a falta de datos concluyentes. Para reforzar la asociación entre el punto de inicio de las crisis y las estructuras límbicas, se usaron, entre otras, la resonancia magnética funcional, el electroencefalograma y la magnetoencefalografía, y se concluyó que la actividad en la parte mesial del lóbulo temporal derecho puede llevar a cambios en la actividad de las áreas frontales [74]. Todos estos hallazgos conducen a la hipótesis de que el componente emocional más que el auditivo es el que desencadena la epilepsia musicógena [7,8]. Por ello, según algunos autores, existe una red implicada en el procesamiento de los trastornos afectivos y la epilepsia musicógena, ya que parecen compartir fisiopatología común [7,75]. En esta línea, Cheng et al documentaron el caso de un paciente que sufría epilepsia musicógena y sus crisis estaban precipitadas por canciones o música que escuchaba en períodos en los que estaba estresado [5]. El tratamiento con venlafaxina, sin conseguir una remisión de las crisis, sí modificó su forma de presentacións. Otros autores también han demostrado que los inhibidores selectivos de la recaptación de la serotonina se han asociado con un descenso de la frecuencia de crisis musicógenas en pacientes ya tratados con antiepilépticos [70,71]. Todo ello apoya la hipótesis de la experiencia emocional evocada o reforzada por la música en este tipo de epilepsia [76].

En la mayoría de los casos descritos, el tratamiento inicial fue con antiepilépticos, aunque también se han descrito casos farmacorresistentes en los que la cirugía resolvió el cuadro [1,51,58,60,61]. En algún caso excepcional de pacientes con epilepsia estrictamente musicógena, únicamente provocada por un estímulo musical, se ha descrito que puede controlarse evitando su exposición al desencadenante o distrayendo su atención sobre él [67].

Como se ha comentado, debido a la implicación emocional, el tratamiento concomitante de antiepilépticos e inhibidores de la recaptación de la serotonina puede ser una opción terapéutica adecuada ante este tipo de epilepsia.

Tras nuestra revisión, a pesar de haber analizado las características de todos los casos en relación con variables clínicas, según el tipo de estímulo desencadenante y en función de la localización de las crisis mediante pruebas complementarias, son necesarios más estudios para profundizar en otros datos que no hemos encontrado en algunos de los pacientes estudiados, como: los antecedentes familiares y personales de los pacientes, incluyendo la formación musical; indagar en otras variables clínicas, como la neuropsiquiátrica, la lateralidad manual o la dominancia hemisférica; utilizar protocolos de pruebas neurofisiológicas y de neuroimagen; e identificar el tratamiento establecido en cada caso, entre otros.

A pesar de la escasa prevalencia de esta patología, sería necesario realizar más estudios con mayor número de pacientes, ya que la bibliografía actual sólo recoge casos únicos o series de casos, y de esta manera se podría dilucidar sobre los mecanismos fisiopatológicos que subyacen en la epilepsia musicógena y proponer estrategias terapéuticas en beneficio de nuestros pacientes.

En conclusión, la epilepsia musicógena es un tipo de epilepsia refleja compleja que se caracteriza por desencadenarse con estímulos musicales [4]. La alta emotividad que provoca al paciente una determinada audición musical es, probablemente, el factor musical más frecuentemente descrito como desencadenante de la crisis. Esto se podría explicar por una posible relación entre las redes cerebrales que se encargan del procesamiento de las emociones a través del estímulo auditivo y el desarrollo de este tipo de epilepsia, lo que pone en valor una opción terapéutica con antidepresivos de forma concomitante a los antiepilépticos en este tipo de epilepsia. La zona epileptógena más frecuentemente encontrada en las pruebas neurofisiológicas y de neuroimagen es el lóbulo temporal derecho con respecto a otras localizaciones, sin hallarse habitualmente alteraciones estructurales que la justifiquen y, por tanto, son las pruebas neurofuncionales las que pueden aportar más datos en cuanto a la localización de esta patología.

Bibliografía

↵ 1. Pittau F, Tinuper P, Bisulli F, Naldi I, Cortelli P, Bisulli A, et al. Videopolygraphic and functional MRI study of musicogenic epilepsy: a case report and literature review. Epilepsy Behav 2008; 13: 685-92.

↵ 2. Panayiotopoulos C. The epilepsies. Oxfordshire, UK: Bladon Medical Publishing; 2005.

↵ 3. Salas-Puig J, Mateos V, Amorín M, Calleja S, Jiménez L. Epilepsias reflejas. Rev Neurol 2000; 30 (Supl 1): S85-9.

↵ 4. Stern JM, Tripathi M, Akhtari M, Korb A, Engel J, Cohen MS. Musicogenic seizure localization with simultaneous EEG and functional MRI (SEM). Neurology 2006; 66 (Suppl 2): A90.

↵ 5. Lin KL, Wang HS, Kao PF. A young infant with musicogenic epilepsy. Pediatr Neurol 2003; 28: 379-81.

↵ 6. Soria-Urios G, Duque P, García-Moreno JM. Música y cerebro: fundamentos neurocientíficos y trastornos musicales. Rev Neurol 2011; 52: 45-55.

↵ 7. Cheng JY. Musicogenic epilepsy and treatment of affective disorders: case report and review of pathogenesis. Cogn Behav Neurol 2016; 29: 212-6.

↵ 8. Kaplan PW. Musicogenic epilepsy and epileptic music: a seizure’s song. Epilepsy Behav 2003; 4: 464-73.

↵ 9. Shaw D, Hill D. A case of musicogenic epilepsy. J Neurol Neurosurg Psychiatry 1947; 10: 107-17.

↵ 10. Dearman HB, Smith BM. A case of musicogenic epilepsy. JAMA 1965; 193: 1123-5.

↵ 11. Falip M, Rodríguez-Bel L, Castañer S, Miró J, Jaraba S, Mora J, et al. Musicogenic reflex seizures in epilepsy with glutamic acid decarbocylase antibodies. Acta Neurol Scand 2018; 137: 272-6.

↵ 12. Tseng WJ, Lim SN, Chen LA, Jou SB, Hsieh HY, Cheng MY, et al. Correlation of vocals and lyrics with left temporal musicogenic epilepsy. Ann N Y Acad Sci 2018; Mar 15. [Epub ahead of print].

↵ 13. Genç BO, Genç E, Taştekin G, Iihan N. Musicogenic epilepsy with ictal single photon emission computed tomography (SPECT): could these cases contribute to our knowledge of music processing? Eur J Neurol 2001; 8: 191-4.

↵ 14. Anneken K, Fischera M, Kolska S, Evers S. An unusual case of musicogenic epilepsy in a patient with a left fronto-temporal tumour. J Neurol 2006; 253: 1502-4.

↵ 15. Goldstein K. Auslösung epileptischer Anfälle durch Musik. Zentralbl Ges Neurol Psych 1932; 63: 281-2.

↵ 16. Dow RS. Electroencephalographic findings in a case of musicogenic epilepsy. Electroencephalogr Clin Neurophysiol 1951; 3: 384.

↵ 17. Vercelletto P. A propos d’un cas d’épilepsie musicogénique. Présentation d’une crise temporale, discussion sur son point de départ. Rev Neurol (Paris) 1953; 88: 379-82.

↵ 18. Weber R. Musikogene Epilepsie. Nervenarzt 1956; 27: 337-40.

↵ 19. Daly DD, Barry MJ. Musicogenic epilepsy: report of three cases. Psychosom Med 1957; 19: 399-408.

↵ 20. Barrios Del Risco P, Esslen E. Epilepsia musicógena. Acta Neurol Latinoamer 1958; 4: 130-44.

↵ 21. Bash KW, Bash-Lietchti J. Die Psychotherapie eines Falles von musikogener Epilepsie. Schweiz Arch Neurol Psychiatry 1959; 83: 196-221.

↵ 22. Piotrowski A. A case of musicogenic epilepsy. Clinical and EEG study. Electroencephalogr Clin Neurophysiol 1959; 11: 176.

↵ 23. Perpiniotis D. A propos d’un cas d’épilepsie musicogénique pure, influencé par la méthylphényléthylhydantoïne. Rev Neurol (Paris) 1964; 110: 226-31.

↵ 24. Titeca J. L’épilepsie musicogénique: revue générale à propos d’un cas personnel suivi pendant quatorze ans. Acta Neurol Psychiatr Belg 1965; 65: 598-648.

↵ 25. Toivakka E, Lehtinen LO. Musicogenic epilepsy: a case report. Acta Neurol Scand Suppl 1965; 13: 529-33.

↵ 26. Gastaut H, Tassinari CA. Triggering mechanisms in epilepsy: the electroclinical point of view. Epilepsia 1966; 7: 85-138.

↵ 27. Vizioli R, Simone F, Felici F. L’epilessia musicogena: contributo clinico. Riv Neurol 1974; 44: 448-70.

↵ 28. Fujinawa A, Kawai I, Ohashi H, Kimura S. A case of musicogenic epilepsy. Folia Psychiatr Neurol Jpn 1977; 31: 463-72.

↵ 29. Vanelle JM. Contribution a l’étude de l’épilepsie musicogénique: analyse de deux observations [tesis]. Paris: Paris University; 1982.

↵ 30. Jallon P, Heraut LA, Vanelle JM. In Beaumanoir A, Gastaut H, Naquet R, eds. Reflex seizures and reflex epilepsies. Geneva: Éditions Médecine & Hygiène; 1989. p. 269-74.

↵ 31. Smeijsters H, Van den Berk P. Music therapy with a client suffering from musicogenic epilepsy: a naturalistic qualitative single-case research. Arts Psychother 1995; 22: 249-63.

↵ 32. Nakano M, Takase Y, Tatsumi C. A case of musicogenic epilepsy induced by listening to an American pop music. Rinsho Shinkeigaku 1998; 38: 1067-9.

↵ 33. Sacks O. The power of music. Brain 2006; 129: 2528-32.

↵ 34. Claassen DO, Walting PJ, Tan KM, Pittock PJ, So EL. Elvis and epilepsy: a case of musicogenic epilepsy treated with music. Epilepsia 2007; 48 (Suppl 6): S22.

↵ 35. Sánchez-Carpintero R, Patiño-García A, Urrestarazu E. Musicogenic seizures in Dravet syndrome. Dev Med Child Neurol 2013; 55: 668-70.

↵ 36. Gelisse P, Thomas P, Padovani R, Hasson-Sebbag N, Pasquier J, Genton P. Ictal SPECT in a case of pure musicogenic epilepsy. Epileptic Disord 2003; 5: 133-7.

↵ 37. Cho JW, Seo DW, Joo EY, Tae WS, Lee J, Hong SB. Neural correlates of musicogenic epilepsy: SISCOM and FDG-PET. Epilepsy Res 2007; 77: 169-73.

↵ 38. Redlich E. Kritische Bemerkungen zur Frage der Psychogenese und Psychotherapie der Epilepsie. Nervenarzt 1929; 2: 1-8.

↵ 39. Levi PG. Su un caso di epilessia musicogena. Neuropsichiatria 1954; 10: 119-28.

↵ 40. Reifenberg E. Beitrag zur Kasuistik der musikogenen Epilepsie. Psychiatr Neurol Med Psychol 1958; 10: 88-91.

↵ 41. Gornik VM. A propos of musicogenic epilepsy. Zh Nevropatol Psikhiatr 1964; 64: 1227-31.

↵ 42. Wieser HG. Musicogenic seizures and findings on the anatomy of musical perception. In Wolf P, Inoue T, Zifkin B, eds. Reflex epilepsies. Process in understanding. Esher: John Libbey Eurotext; 2004. p. 79-91.

↵ 43. Stubbe-Teglbjaerg HP. On musicogenic epilepsy. Acta Psychiatr Neurol 1949; 24: 679-88.

↵ 44. Wang ZI, Jin K, Kakisaka Y, Burgess RC, González-Martínez JA, Wang S, et al. Interconnections in superior temporal cortex revealed by musicogenic seizure propagation. J Neurol 2012; 259: 2251-4.

↵ 45. Diekmann V, Hoppner AC. Cortical network dysfunction in musicogenic epilepsy reflecting the role of snowballing emotional processes in seizure generation: an fMRI-EEG study. Epileptic Disord 2014; 16: 31-44.

↵ 46. Mórocz IA, Karni A, Haut S, Lantos G, Liu G. fMRI of triggerable aurae in musicogenic epilepsy. Neurology 2003; 60: 705-9.

↵ 47. Forster FM, Klove H, Peterson WG, Bengzon ARA. Modification of musicogenic epilepsy by extinction technique. Trans Am Neurol Assoc 1965; 90: 179-82.

↵ 48. Newman P, Saunders M. A unique case of musicogenic epilepsy. Arch Neurol 1980; 37: 244-5.

↵ 49. Wieser HG, Hungerbühler H, Siegel AM, Buck A. Musicogenic epilepsy: review of the literature and case report with ictal single photon emission computed tomography. Epilepsia 1997; 38: 200-7.

↵ 50. Marrosu F, Barberini L, Puligheddu M, Bortolato M, Mascia M, Tuveri A, et al. Combined EEG/fMRI recording in musicogenic epilepsy. Epilepsy Res 2009; 84: 77-81.

↵ 51. Duanyu N, Yongjie L, Guojun Z, Lixin C, Liang Q. Surgical treatment for musicogenic epilepsy. J Clin Neurosci 2010; 17: 127-9.

↵ 52. Byun YJ, Hah JS, Park CS. A case of musicogenic epilepsy. J Korean Neurol Assoc 1989; 7: 123-30.

↵ 53. Trevathan E, Gewirtz RJ, Cibula JE, Schmitt FA. Musicogenic seizures of right superior temporal gyrus origin precipitated by the theme song from ‘The X-Files’. Epilepsia 1999; 40 (Suppl 2): S23.

↵ 54. Hoheisel HP, Walch R. Ein Fall von akustischer Reflexepilepsie. Psychiatr Neurol Med Psychol 1953; 5: 194-200.

↵ 55. Poskanzer DC, Brown AE, Miller H. Musicogenic epilepsy caused only by a discrete frequency band of church bells. Brain 1962; 85: 77-92.

↵ 56. Yvonneau M, De Barros-Ferreira M. À propos de l’épilepsie audiogénique. Presse Med 1963: 71: 616.

↵ 57. Joynt RJ, Green D, Green R. Musicogenic epilepsy. JAMA 1962; 179: 501-4.

↵ 58. Nagahama Y, Kovach CK, Ciliberto M, Joshi C, Rhone AE, Vesole A, et al. Localization of musicogenic epilepsy to Heschl’s gyrus and superior temporal plane: case report. J Neurosurg 2018; 129: 157-64.

↵ 59. Arellano AP, Schwab R, Casby JU. Sonic activation. Electroencephalogr Clin Neurophysiol 1950; 2: 215-7.

↵ 60. Tayah TF, Abou-Khalil B, Gilliam FG, Knowlton RC, Wushensky CA, Gallagher MJ. Musicogenic seizures can arise from multiple temporal lobe foci: intracranial EEG analyses of three patients. Epilepsia 2006; 47: 1402-6.

↵ 61. Mehta AD, Ettinger AB, Perrine K, Dhawan V, Patil A, Jain SK, et al. Seizure propagation in a patient with musicogenic epilepsy. Epilepsy Behav 2009; 14: 421-4.

↵ 62. Ackerman RJ, Banks ME. A neuropsychological case study of musicogenic epilepsy Arch Clin Neuropsychol 1995; 10: 286-7.

↵ 63. Shibata N, Kubota F, Kikuchi S. The origin of the focal spike in musicogenic epilepsy. Epileptic Disord 2006; 8: 131-5.

↵ 64. Sutherling WW, Hershman LM, Miller JQ, Lee SI. Seizures induced by playing music. Neurology 1980; 30: 1001-4.

↵ 65. Ogunyemi AO, Breen H. Seizures induced by music. Behav Neurol 1993; 6: 215-9.

↵ 66. Nikitin MP. Zur Psychogenese der epileptischen Anfalle. Nervenarzt 1935; 8: 66-9.

↵ 67. Critchley M. Musicogenic epilepsy. Brain 1937; 60: 13-27.

↵ 68. Brien SE, Murray TJ. Musicogenic epilepsy. Can Med Assoc J 1984; 131: 1255-8.

↵ 69. Bickford RG. Musicogenic epilepsy. Electroencephalogr Clin Neurophysiol 1956; 8: 152-3.

↵ 70. Favale E, Mainardi P, Rubino V, Lunardi G, Albano C. The anticonvulsant effect of fluoxetine in humans. Neurology 1995; 45: 1926-7.

↵ 71. Specchio LM, Iudice A, Specchio N, La Neve A, Spinelli A, Galli R, et al. Citalopram as treatment of depression in patients with epilepsy. Clin Neuropharmacol 2004; 27: 133-6.

↵ 72. Avanzini G. Musicogenic seizures. Ann N Y Acad Sci 2003; 999: 95-102.

↵ 73. Vizioli R. Musicogenic epilepsy. Int J Neurosci 1989; 47: 159-64.

↵ 74. Klamer S, Rona S, Elshahabi A, Lerche H, Braun C, Honegger J, et al. Multimodal effective connectivity analysis reveals seizure focus and propagation in musicogenic epilepsy. Neuroimage 2015; 113: 70-7.

↵ 75. Jobe PS, Browning RA. The serotonergic and noradrenergic effects of antidepressant drugs are anticonvulsant, not pro-convulsant. Epilepsy Behav 2005; 7: 602-19.

↵ 76. Arias M. Neurology of ecstatic religious and similar experiences: ecstatic, orgasmic, and musicogenic seizures. Stendhal syndrome and autoscopic phenomena. Neurologia 2019; 34: 55-6.

State of the art in musicogenic epilepsy: a review of the scientific literature

Introduction. Musicogenic epilepsy is a type of reflex complex epilepsy and is evoked by musical stimulus, specially music with high emotional content to the patient.

Aim. To review the state of the art of the musicogenic epilepsy in the current literature.

Development. We have made an analysis of all the patients that have been described with musicogenic epilepsy. Among the most studied variables we have included: the nature of the sound that evoke the seizure, the musical education of the patients, the changes between the different neurophysiological and neuroimaging techniques, the most frequent location and the hemispheric side implication in seizures, and comparison between the different neuroimaging techniques. Most of the patients had seizures when they were listening to music with emotional content. The right temporal lobe is the most affected area in this type of epilepsy. In these studies the structural neuroimaging were normal in most of the patients.

Conclusions. Musicogenic epilepsy is reflex and complex and music with emotional content to the patients is the most frequent stimulus that evoke this type of epilepsy. The right temporal lobe is the most affected area. It seems that exists a correlation between emotional and auditory cerebral processing networks.

Key words. Epilepsy. Music. Musicogenic. Reflex epilepsy. Reflex seizure. Seizure.