Case Report
Nocturnal paroxysmal dystonia, movement disorder and epilepsy
Distonía paroxística nocturna, trastorno del movimiento y epilepsia
Rev Neurol 2002
, 34(10),
940–944;
https://doi.org/10.33588/rn.3410.2001450
Abstract
INTRODUCTION Nocturnal paroxysmal dystonia (NPD) is a disorder which appears during sleep. It is characterized by generally brief paroxysmal motor events which are complex when clinically expressed and are often repetitive. The origin of this disorder has been a matter for discussion for some time. Initially it was considered a specific movement disorder, but recently it has been suggested that it is epileptic in nature.
CASE REPORT In this study we present the case of a patient who is hospitalized in the Unit for epileptic surgery, suffering from epilepsy which does not respond to medical treatment and requires surgery. The patient is treated with conventional methodology, prolonged and continuous presurgical videoelectroencephalographic monitoring. EEG registers were used via electrodes placed in the scalp and skull, electrodes placed in the skull on adequate indication. Two types of perfectly defined electroclinical events occurred: some not epileptic and others clearly epileptic. On one occasion a convulsive tonic-clonic epileptic crisis was recorded typical of frontal focal origin preceded by non-epileptic motor phenomena. CONCLUSION. The presence of paroxysmal motor episodes during sleep, atypical as a form of epilepsy, the absence of unquestionable specific data in the EEG, and in the light of our discoveries, force us to consider the possibility that NPD is in fact a form of epilepsy caused in a reflex manner by a specific type of movement disorder during sleep, and whose origin should be more widely discussed.
Resumen
Introducción La distonía paroxística nocturna (DPN) es una patología que se presenta durante el sueño y que se caracteriza por eventos motores paroxísticos, generalmente breves, complejos en su expresión clínica y con frecuencia repetitivos. Durante años se la consideró como un trastorno específico del movimiento pero en los últimos tiempos se ha sugerido su carácter epiléptico.
Caso clínico Paciente ingresado en la Unidad de Cirugía de la Epilepsia, que presentaba una epilepsia con criterios de refractariedad al tratamiento médico y de indicación quirúrgica. Según la pauta habitual, recibió monitorización prequirúrgica videoelectroencefalográfica, prolongada y continua. Se utilizaron registros electroencefalográficos mediante electrodos en scalp e intracraneales, estos últimos bajo indicación inequívoca. Se obtuvieron dos tipos de eventos electroclínicos bien definidos: unos epilépticos y otros no epilépticos. En una ocasión se registró una crisis epiléptica convulsiva, tonicoclónica, típica, de inicio focal frontal, y precedida de los fenómenos motores o epilépticos.
Conclusión Se plantea la posibilidad de que la DPN sea una epilepsia desencadenada de manera refleja, durante el sueño, por un tipo específico de trastorno del movimiento. Esta hipótesis está respaldada por la atipia de sus manifestaciones, poco sugerentes de epilepsia; por la ausencia de datos específicos e incuestionables en el EEG, tanto de este caso como en los de la bibliografía que existe sobre el tema; y fundamentalmente por los hallazgos electroclínicos de nuestro paciente. El origen de estos hallazgos debería ser motivo de una discusión más amplia.
Caso clínico Paciente ingresado en la Unidad de Cirugía de la Epilepsia, que presentaba una epilepsia con criterios de refractariedad al tratamiento médico y de indicación quirúrgica. Según la pauta habitual, recibió monitorización prequirúrgica videoelectroencefalográfica, prolongada y continua. Se utilizaron registros electroencefalográficos mediante electrodos en scalp e intracraneales, estos últimos bajo indicación inequívoca. Se obtuvieron dos tipos de eventos electroclínicos bien definidos: unos epilépticos y otros no epilépticos. En una ocasión se registró una crisis epiléptica convulsiva, tonicoclónica, típica, de inicio focal frontal, y precedida de los fenómenos motores o epilépticos.
Conclusión Se plantea la posibilidad de que la DPN sea una epilepsia desencadenada de manera refleja, durante el sueño, por un tipo específico de trastorno del movimiento. Esta hipótesis está respaldada por la atipia de sus manifestaciones, poco sugerentes de epilepsia; por la ausencia de datos específicos e incuestionables en el EEG, tanto de este caso como en los de la bibliografía que existe sobre el tema; y fundamentalmente por los hallazgos electroclínicos de nuestro paciente. El origen de estos hallazgos debería ser motivo de una discusión más amplia.
Keywords
Epilepsy
Nocturnal paroxysmal dystonia
Videoelectroencephalography
Palabras Claves
Distonía paroxística nocturna
Epilepsia
Videoelectroencefalografía