INTRODUCCIÓN. Esta enfermedad se describió por primera vez en 1962 [1]y desde entonces se han referido menos de 200 casos. Es más frecuente en mujeres jóvenes, sobre todo en relación temporal con el embarazo, presentando etiología autoinmune, y asociada habitualmente con otras patologías de tipo inmunitario. El síntoma de presentación más frecuente es la cefalea que suele acompañarse de hipopituitarismo total o parcial. CASO CLÍNICO. Presentamos el caso de una mujer de 49 años sin antecedentes de interés que debutó con cefalea occipital acompañada de vómitos biliosos que se extendió a ojo derecho con clínica de parálisis del III par. Los estudios de neuroimagen (resonancia nuclear magnética) demuestran la presencia de una masa intraselar compatible con macroadenoma. La analítica es anodina con estudio hormonal dentro de la normalidad. Se realiza exéresis de la lesión que muestra infiltrado linfocitario difuso a expensas de linfocitos T mayoritariamente, con ocasional formación de folículos y destrucción y fibrosis de la adenohipófisis respetando la neurohipófisis. Es llamativo el aumento de la microvascularización junto con la proliferación de mastocitos perivasculares. El diagnóstico definitivo es de hipofisitis linfocítica. CONCLUSIONES. Un pequeño porcentaje se resuelve espontáneamente o tras tratamiento con corticoides, no obstante el abordaje transesfenoidal constituye el método más adecuado actualmente. El diagnóstico definitivo se alcanza con el estudio histológico de la lesión evidenciando infiltrado linfocitario y aumento de la población mastocitaria perivascular. El interés principal de este nuevo caso reside en la ausencia de clínica hipofisaria, solo encontrado en otra paciente de la bibliografía, la edad tardía de aparición y la ausencia de signos radiológicos típicos.