Case Report
«Man-in-the-barrel» syndrome: atypical manifestation of giant cell arteritis
Síndrome del hombre en el barril: manifestación atípica de la arteritis de células gigantes
Y.
Calle-López
1
,
A.F.
Fernández-Ramírez
2
,
E.
Franco-Dáger
3
,
J.G.
Gómez-Lopera
4
,
A.L.
Vanegas-García
1,5,*
Show Less
Affiliation
1
Universidad de Antioquia.Medellín
, Colombia.
2
Universidad CES.Medellín
, Colombia.
3
Neuroclínica.Medellín
, Colombia.
4
Instituto Neurológico de Colombia.Medellín
, Colombia.
5
Hospital Universitario San Vicente Fundación.Medellín
, Colombia.
Correspondencia:Dra. Adriana Lucía Vanegas García.Servicio de Reumatología. Hospital Universitario San Vicente Fundación.Calle 64, n.º 51, D 154. Medellín,Colombia.
Rev Neurol 2018
, 66(11),
373–376;
https://doi.org/10.33588/rn.6611.2018045
Abstract
INTRODUCTION «Man-in-the-barrel» syndrome refers to diplegia of the upper extremities in which mobility of the head and lower limbs is preserved. Brachial plexitis that presents as «man-in-the-barrel» syndrome is an unusual manifestation of giant cell arteritis. We report a case of C5-C6 plexitis as part of the clinical features of a patient with giant cell arteritis.
CASE REPORT A 70-year-old male with a two-month history of weight loss, headache, facial pain and jaw claudication, associated with a persistent elevation of acute phase reactants and bilateral brachial plexopathy, with no evidence of neck or brain injuries or occult neoplasm and with negative autoimmunity tests. Results of the biopsy study of the temporal artery were compatible with giant cell arteritis, and the positron emission tomography scan revealed extensive vascular involvement of the aorta and its branches.
CONCLUSIONS Although the typical clinical manifestations of giant cell arteritis are headache, jaw claudication, loss of sight, constitutional symptoms and polymyalgia rheumatica, its presence must be suspected in patients over the age of 50 who manifest alterations affecting the peripheral nerve, including brachial diplegia with no other demonstrable cause.
CASE REPORT A 70-year-old male with a two-month history of weight loss, headache, facial pain and jaw claudication, associated with a persistent elevation of acute phase reactants and bilateral brachial plexopathy, with no evidence of neck or brain injuries or occult neoplasm and with negative autoimmunity tests. Results of the biopsy study of the temporal artery were compatible with giant cell arteritis, and the positron emission tomography scan revealed extensive vascular involvement of the aorta and its branches.
CONCLUSIONS Although the typical clinical manifestations of giant cell arteritis are headache, jaw claudication, loss of sight, constitutional symptoms and polymyalgia rheumatica, its presence must be suspected in patients over the age of 50 who manifest alterations affecting the peripheral nerve, including brachial diplegia with no other demonstrable cause.
Resumen
Introducción El síndrome del hombre en el barril hace referencia a la diplejía de los miembros superiores con movilidad preservada de la cabeza y los miembros inferiores. La plexitis braquial que se presenta como síndrome del hombre en el barril es una manifestación inusual de la arteritis de células gigantes. Se comunica un caso de plexitis C5-C6 como parte del cuadro clínico de un paciente con arteritis de células gigantes.
Caso clínico Varón de 70 años con dos meses de evolución de pérdida de peso, cefalea, dolor facial y claudicación mandibular, asociados a elevación persistente de reactantes de fase aguda y plexopatía braquial bilateral, sin evidencia de lesiones cervicales o cerebrales, neoplasia oculta y con pruebas de autoinmunidad negativas; la biopsia de la arteria temporal fue compatible con arteritis de células gigantes y la tomografía por emisión de positrones demostró una extensa afección vascular de la aorta y sus ramas.
Conclusiones Si bien las manifestaciones clínicas típicas de la arteritis de células gigantes son cefalea, claudicación mandibular, pérdida visual, síntomas constitucionales y polimialgia reumática, se debe sospechar su presencia en pacientes mayores de 50 años que manifiesten alteraciones del nervio periférico, entre ellas, diplejía braquial sin otra causa demostrable.
Caso clínico Varón de 70 años con dos meses de evolución de pérdida de peso, cefalea, dolor facial y claudicación mandibular, asociados a elevación persistente de reactantes de fase aguda y plexopatía braquial bilateral, sin evidencia de lesiones cervicales o cerebrales, neoplasia oculta y con pruebas de autoinmunidad negativas; la biopsia de la arteria temporal fue compatible con arteritis de células gigantes y la tomografía por emisión de positrones demostró una extensa afección vascular de la aorta y sus ramas.
Conclusiones Si bien las manifestaciones clínicas típicas de la arteritis de células gigantes son cefalea, claudicación mandibular, pérdida visual, síntomas constitucionales y polimialgia reumática, se debe sospechar su presencia en pacientes mayores de 50 años que manifiesten alteraciones del nervio periférico, entre ellas, diplejía braquial sin otra causa demostrable.
Keywords
Brachial diplegia
Brachial plexopathy
Giant cell arteritis
Peripheral neuropathy
Vasculitis
«Man-in-the-barrel» syndrome
Palabras Claves
Arteritis de células gigantes
Diplejía braquial
Neuropatía periférica
Plexopatía braquial
Síndrome del hombre en el barril
Vasculitis