Original

Spanish translation and validation of the Neuromuscular Module of the Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL): evaluation of the quality of life perceived by 5-7 years old children with neuromuscular disorders and by their parents

M. Girabent-Farrés, C. Bagur-Calafat, M. Amor-Barbosa, D. Natera-de Benito, A. Medina-Rincón, J. Fagoaga [REV NEUROL 2019;69:442-452] PMID: 31761999 DOI: https://doi.org/10.33588/rn.6911.2019235

OPEN ACCESS

Volumen 69 | Number 11 | Nº of views of the article 13.457 | Nº of PDF downloads 309 | Article publication date 01/12/2019

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Introducción Sujetos y métodos Resultados Discusión

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ABSTRACT

INTRODUCTION The recent advances in the therapies for some neuromuscular disorders imply a better prognosis. As a consequence, health-related quality of life has emerged as a core outcome. It is particularly important to know both the self-perceived health-related quality of life by children, as soon as possible, as well as the parental perception. Therefore, it is essential to have valid and specific scales for proper assessment.

AIM To assess the validity and reliability of the Spanish version of Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL) Neuromuscular Module for self-perceived and parent perceived quality of life of children aged 5-7 with neuromuscular disorders.

SUBJECTS AND METHODS Cross-cultural validity of the Spanish version was carried out with the permission of the Mapi-Research-Trust. Subsequently, a test-retest was administered to 27 children aged 5-7 and 37 parents in order to evaluate internal consistency, intra-observer reliability and construct validity.

RESULTS The Cronbach alpha coefficient showed good internal consistency for children and was rated as excellent by parents. Furthermore, the intra-observer correlation indicated an excellent reliability for both. Construct validity analysis suggested that a new scale structure with more dimensions might be more adequate. Moreover, said structure will also explain a greater percentage of variability. CONCLUSION. The Spanish version of PedsQL Neuromuscular Module for the self-perceived and parent-perceived quality of life of children aged 5-7 showed good internal consistency and reliability. KeywordsHealth-related quality of life Neuromuscular disorders Pediatric physiotherapy PedsQL Validity and reliability CategoriesCalidad, Gestión y Organización Asistencial Neuropediatría

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Introducción

Las enfermedades neuromusculares (ENM) tienen como denominador común la alteración de la función muscular, y generan con frecuencia una limitación de la autonomía personal. La alteración primaria puede situarse en el asta anterior, el nervio periférico, la unión neuromuscular o el músculo [1]. Como consecuencia de la debilidad muscular o asociados a ella, los pacientes pueden presentar un trastorno de la marcha, problemas respiratorios o deglutorios, deformidades esqueléticas (particularmente escoliosis) o una alteración sensitiva, en el caso de algunas neuropatías. También pueden existir impedimentos dinámicos, como intolerancia al ejercicio, mialgia y debilidad con fatiga.

Las ENM se asocian con una discapacidad crónica que puede ser muy incapacitante y con una disminución de la esperanza de vida [2]. Los recientes avances en el abordaje terapéutico de algunas enfermedades, como la atrofia muscular espinal [3-7], están empezando a presentar resultados esperanzadores en cuanto a su influencia en la historia natural de estas patologías, enlenteciendo su progresión y aumentando la esperanza de vida de los pacientes.

Tras la mejora en la supervivencia en muchas enfermedades crónicas y en relación con el aumento de los requisitos de evidencia en términos de resultados informados por los pacientes, la calidad de vida relacionada con la salud ha surgido como un resultado central tanto en la práctica clínica como en los ensayos de nuevos tratamientos [8].

La Organización Mundial de la Salud define la calidad de vida en función de la percepción de cada individuo según el lugar que ocupa en la vida, su contexto cultural y el sistema de valores en que vive, teniendo en cuenta sus objetivos, expectativas, normas y preocupaciones [9-11]. La calidad de vida relacionada con la salud, en contraste, se refiere específicamente a la percepción del individuo sobre el impacto de la salud y la enfermedad en los aspectos físicos, mentales y sociales de la vida [8,9,12,13]. Por tanto, evaluar la calidad de vida relacionada con la salud supone atribuir igual importancia a la observación de la enfermedad, a la percepción del paciente acerca de su padecimiento, y a la percepción familiar o del cuidador sobre el impacto que la situación de cuidados implica.

Son diversos los autores que han detectado dificultades en la evaluación de la calidad de vida mediante un instrumento genérico de valoración en esta población minoritaria [14]. En dos revisiones sistemáticas publicadas en 2018 [14,15], el instrumento de valoración más utilizado para valorar la calidad de vida fue la escala Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL) tanto en niños con distrofia muscular de Duchenne, revisión en la que se incluyeron 45 estudios [14], como en niños con atrofia muscular espinal, revisión en la que el 67% de los estudios incluidos utilizó la PedsQL [15].

Durante la infancia, es importante conocer la perspectiva del paciente y de las personas de su entorno, especialmente de sus cuidadores directos. La degeneración que provocan las ENM no solamente afecta al sujeto que las padece, provocando una disminución de su calidad de vida, sino que también afecta a la calidad de vida de las personas que están a su alrededor [16], especialmente a sus cuidadores más directos. Este hecho podría relacionarse con que la perspectiva desde la cual se mide la calidad de vida de los pacientes pueda diferir en su valoración [14].

Los cuestionarios respondidos por los padres (informe indirecto) en relación con la calidad de vida del niño complementan la percepción del paciente (informe propio), sobre todo cuando es muy pequeño o no es capaz de comprender los conceptos por los que se pregunta. Existen diferencias reconocidas entre los informes propios e indirectos, ya que los padres de niños con discapacidad tienden a describir una menor calidad de vida relacionada con la salud de sus hijos en comparación con la percepción de los propios niños [8,14,17,18]. En 1999, Albrecht y Devlieger [19] utilizaron el término ‘paradoja de la discapacidad’ para referirse al fenómeno en el que las personas que tienen afecciones médicas graves que provocan discapacidad pueden experimentar una buena calidad de vida, aunque esto puede parecer contradictorio para la mayoría de los observadores externos [20].

Este hecho podría explicarse por los miedos y preocupaciones que tienen los padres sobre la enfermedad que padecen sus hijos, lo cual podría condicionar una peor valoración de su calidad de vida relacionada con la salud [18]. Habitualmente, los padres se adaptan peor que los niños a la enfermedad y, por tanto, su percepción tiende a ser más negativa y pierde precisión sobre el estado interno del niño [14,18]. Por esta razón, es de suma importancia contar con ambas perspectivas, tan pronto como sea posible, para poder tener una visión más completa de los temas que subyacen a la calidad de vida. Según Matza et al [21], los niños mayores de 5 años pueden proporcionar informes empíricamente fiables sobre conceptos concretos de salud.

Por otro lado, cobra especial interés el instrumento de registro de la calidad de vida relacionada con la salud, teniendo en cuenta que los niños pasan por muchas fases de desarrollo en las que sus propias ideas acerca de la calidad de vida pueden cambiar rápidamente. La herramienta de medición debe adaptarse a los diferentes grupos de edad y se deben usar múltiples formas para adecuarse al perfil al que se dirige. Los niños más pequeños pueden beneficiarse de las ilustraciones y colores como ayudas visuales a la hora de evaluar con una escala tipo Likert. Por otro lado, las opciones de respuesta pueden diseñarse de manera creativa para ayudarles a comprender la tarea por la que se pregunta [21]. Además, los cuestionarios deberían adoptar formas más cortas en comparación con los cuestionarios diseñados para niños mayores [15,21]. En este contexto, el objetivo del presente estudio fue validar la PedsQL para niños de 5-7 años, así como los respectivos cuestionarios para sus padres, en la población española, como instrumento de medición de la calidad de vida relacionada con la salud del niño con una ENM.

Varni et al crearon en inglés, en 1999, el primer cuestionario PedsQL de calidad de vida para niños [22]. A partir de dicho cuestionario se evolucionó hacia otros cuestionarios PedsQL de calidad de vida para niños con patologías específicas. Se creó el módulo neuromuscular de la PedsQL para valorar la calidad de vida de niños con ENM en edades comprendidas entre 2 y 18 años. Este módulo cuenta con cuatro versiones para el niño o adolescente de acuerdo con su edad: niños pequeños de 2-4 años, niños de 5-7 años, niños de 8-12 años y adolescentes de 13-18 años. Para los niños de 5-18 años existe una versión para ser completada por el niño y otra para ser completada por sus padres.

El módulo neuromuscular de la PedsQL que responden los padres de niños de 5-18 años consta de tres dimensiones sobre la percepción que los padres tienen sobre la calidad de vida de los niños. Este cuestionario es el mismo que para las otras franjas de edad y está formado por 17 ítems en la primera dimensión, referentes a los problemas que genera la ENM (‘sobre la enfermedad neuromuscular’); tres ítems en la segunda dimensión, en los que se cuestionan los problemas referentes a la comunicación (‘comunicación’); y cinco en la tercera dimensión, que se centran en los problemas que se generan debido a la ENM en el funcionamiento familiar (‘sobre nuestros recursos familiares’) [22-26]. Las respuestas en todas las dimensiones son de tipo Likert con cinco opciones desde 0 (‘nunca’) a 4 (‘casi siempre’). La valoración del cuestionario se transforma a la escala de 0 a 100, y se da un valor de 100 a la respuesta ‘nunca’, 75 a ‘casi nunca’, 50 a ‘a veces’, 25 a ‘frecuentemente’ y 0 a ‘casi siempre’. El cálculo de las puntuaciones por dimensiones se efectúa dividiendo la suma de las puntuaciones de los ítems por el número de ítems respondidos. En el caso de que falten las respuestas de más del 50% de los ítems de la escala, el valor de la puntuación no es calculable y se considera un valor perdido. La puntuación total de la escala se calcula mediante la suma de todos los ítems sobre el número de ítems contestados en todas las escalas. En este caso, si se responden el 50% o más de los ítems, se imputa a la puntuación total la media de los ítems completados en una escala.

Por el contrario, la versión del cuestionario que contestan los niños está adaptada a ellos y difiere sustancialmente de la versión para niños de 8 años o más. Por un lado, la respuesta de tipo Likert tiene solo tres opciones de respuesta, representadas por tres emoticonos (‘nunca’, ‘a veces’ y ‘casi siempre’), y, por otro lado, el número de ítems que deben responder se reduce a los 17 de la primera dimensión, en lugar de a 25. En este caso, la puntuación total coincide con la de la dimensión ‘sobre enfermedades neuromusculares’. La valoración del cuestionario se transforma a la escala de 0 a 100, y se otorga un valor de 100 a la respuesta ‘nunca’, 50 a ‘a veces’, y 0 a ‘casi siempre’. La puntuación total se calcula del mismo modo que en el caso de la versión de los padres.

El objetivo de este estudio fue evaluar la validez y la fiabilidad de la versión española del módulo neuromuscular de la PedsQL para la medición de la calidad de vida autopercibida por niños de 5-7 años con ENM y la percibida por sus padres.

Sujetos y métodos

Se trata de un estudio de validez y fiabilidad siguiendo los parámetros psicométricos de validación y fiabilidad de las escalas de medición. Para ello, en primer lugar se pidió la autorización al autor del cuestionario, quien indicó que los derechos de validación debían gestionarse con la empresa Mapi Research Trust (www.mapitrust.org). Se contactó con la empresa para expresar el deseo de validar el cuestionario en la población española y se firmó un acuerdo para su validación. Dicha empresa nos facilitó un primer borrador de la versión al castellano, tanto del cuestionario para niños de 5-7 años como del de los padres, si bien se detectó que ésta era difícilmente comprensible para la población española. Esta dificultad se comunicó a la empresa y se acordó que se realizaría una validación cognitiva siguiendo la normativa Linguistic validation of the PedsQL –a quality of life questionnaire. Research and evaluation, limited use translation of PedsQL, de manera que la nueva versión del cuestionario se probó por un panel de cinco padres encuestados y de cinco niños, de una muestra de toda España. La intención de la validación cognitiva fue examinar la respuesta de las preguntas de los encuestados con el fin de identificar y corregir los errores introducidos a través del proceso de traducción. Esta validación se realizó a través de entrevistas semiestructuradas durante las cuales el entrevistador preguntaba si el paciente había tenido alguna dificultad en la comprensión del cuestionario para comprobar su interpretación de todos los ítems. La normativa en cuestión permitía al entrevistador proponer o probar alternativas de traducciones o pedirle a la persona que propusiera alternativas hasta que se llegó a un consenso. Los padres y niños encuestados debían tener una buena comprensión lectora del español. De esta forma se pudieron minimizar las fuentes de error de medición introducidas por el proceso de traducción al detectar elementos de preguntas, términos u opciones de respuesta que eran difíciles de entender o malentendidos por el entrevistado. Dichas validaciones cognitivas fueron realizadas para rectificar los problemas identificados en la equivalencia conceptual del instrumento traducido. En una siguiente fase, se contrastó la fiabilidad del cuestionario. Este estudio estuvo dirigido a niños de 5-7 años afectos de ENM, siguiendo criterios clínicos y genéticos.

No se excluyó a los niños con ENM que hubieran sufrido alguna intervención quirúrgica en esta etapa de la vida con el fin de corregir secuelas de dicha enfermedad, o bien que utilizaran ortesis para mantener la bipedestación o corregir las deformidades que surgen en la enfermedad.

El muestreo fue por voluntarios y se seleccionó de niños que eran seguidos en los servicios de neuropediatría y rehabilitación del Hospital Universitari Sant Joan de Déu de Barcelona. A su vez, se contactó con diversas asociaciones de personas afectadas de ENM, como la Fundación Atrofia Muscular Espinal y la Asociación Española de Enfermedades Neuromusculares, entre otras, a las que se propuso participar en el estudio.

En el cálculo del tamaño de muestra para el análisis de fiabilidad, tanto de la escala que responden los padres como de la que responden los niños, se utilizaron las fórmulas desarrolladas en 2012 por Zou [27]. En ambos casos se consideró una fiabilidad esperada de 0,85, con un límite inferior no menor de 0,70 en el caso de los padres y de 0,65 en el de los niños. El nivel de significación y la potencia estadística se fijaron en el 5% y 80%, respectivamente, y se obtuvo un número necesario de 35 padres y 25 niños.

Se recogieron como variables de estudio el sexo y la edad del niño, y todas las que se desprenden de cada uno de los ítems del cuestionario PedsQL. A cada participante del estudio se le proporcionó el documento de información, y sus padres o tutores firmaron el consentimiento informado. A continuación, cada participante y sus respectivos padres respondieron los correspondientes cuestionarios autoadministrados PedsQL, y de ahí se obtuvieron las primeras respuestas.

Para facilitar la participación en el estudio, se proporcionó la posibilidad de responder al cuestionario en las diferentes visitas de revisión al hospital o a través de una plataforma virtual.

Los participantes destinaban unos 10-15 minutos a responder los ítems del cuestionario, y al cabo de 6-8 semanas desde la primera participación se repitió de nuevo el mismo procedimiento.

En el tratamiento de los datos se utilizó el programa SPSS v. 23.0. En primer lugar, se mostró la media y el intervalo de confianza al 95% (IC 95%), la desviación estándar y la mediana para cada una de las subescalas y para la puntuación total, tanto de la valoración de los niños como de la de los padres. Para cada dimensión, se mostró la viabilidad, con información del porcentaje de respuesta, teniendo en cuenta las indicaciones de corrección del manual de la escala. Seguidamente, se evaluó la consistencia interna, tanto para las tres dimensiones como para la puntuación total, usando el coeficiente de correlación α de Cronbach [28], para el que se establecieron como umbrales del grado de consistencia los descritos por Cronbach: si α ≥ 0,9, la consistencia interna es excelente; si 0,8 ≤ α < 0,9, buena; si 0,7 ≤ α < 0,8, aceptable; si 0,6 ≤ α < 0,7, cuestionable; si 0,5 ≤ α < 0,6, pobre; y si α < 0,5, inaceptable.

Para la evaluación de la concordancia intraobservador se calculó el coeficiente de concordancia intraobservador (ICC) y el IC 95% Para determinar el umbral de fiabilidad se siguieron los criterios de Fleiss et al [29]: si el ICC > 0,8, la fiabilidad se considera excelente; si 0,6 < ICC ≤ 0,8, se considera buena; si 0,4 < ICC ≤ 0,6, se considera moderada; y si ICC ≤ 0,4, se considera débil o pobre. Asimismo, se realizó el gráfico de Bland y Altman para cada una de las dimensiones y la puntuación total, en el que en el eje de abscisas se representó la media entre las dos valoraciones y en el de ordenadas la diferencia entre ellas, indicando el límite inferior y superior del intervalo de error (diferencia entre las dos valoraciones ± 1,96 × desviación estándar de esta).

En el caso del cuestionario para los padres, para la validación de constructo se realizaron un análisis factorial confirmatorio (AFC) y un análisis factorial exploratorio (AFE), ambos con rotación Varimax [30,31]. En el caso del AFC se fijaron tres dimensiones de extracción, tal y como está determinado en el constructo factorial de la versión original de la escala, y cada uno de los ítems pertenece a la dimensión en la que la aportación de éste es mayor. En el caso del AFE se extraen todas las dimensiones posibles siempre que a nivel individual el porcentaje de aportación a la variabilidad total explicada sea como mínimo del 1%. Para cada uno de los ítems, el criterio para determinar a cuál de las dimensiones pertenecía se basó en dos reglas. La primera de ellas considera que un ítem puede pertenecer a una dimensión si el porcentaje de variabilidad explicada de este ítem en esta dimensión es superior al 40%. En este caso, si se cumplía la primera de las reglas para más de una de las dimensiones, se eligió en la que se explicaba mayor porcentaje de variabilidad, siempre y cuando la diferencia de esta variabilidad entre las distintas dimensiones, en términos de varianza, fuera superior al 10%. En caso contrario, se consideró que dicho ítem no pertenecía a ninguna de las dimensiones que conforman la escala. En el caso de la versión de los niños solo se realizó el AFE ya que, en su versión original, éste se compone de una única dimensión.

El proyecto de este estudio fue aprobado por el comité ético de investigación clínica de la Fundació Sant Joan de Déu de Barcelona. El consentimiento informado fue leído y firmado por todos los participantes en el estudio siguiendo la Ley Orgánica de Protección de Datos 15/1999, y respetando los principios de la declaración de Helsinki, así como la legalidad establecida en las diferentes instancias internacionales sobre derechos humanos, biomedicina y protección de datos de carácter personal.

Resultados

La muestra final estuvo compuesta por un total de 27 niños de 5-7 años, de los cuales 15 (55,6%) eran niños y 12 (44,4%) eran niñas. Asimismo, un total de 37 padres de dichos niños contestó el cuestionario sobre la calidad de vida relacionada con la salud de sus hijos.

De la validación cognitiva se obtuvo la conciliación en todas las preguntas de las tres dimensiones por parte del entrevistador y los entrevistados. Se procedió a redactar en inglés un informe sobre las entrevistas donde se especificaba el número de sujetos entrevistados, su edad, el tiempo que tardaron en completar el cuestionario, las dificultades encontradas y las soluciones sugeridas en la elaboración de la última versión del cuestionario traducido y modificado para la población española. Finalmente, la empresa Mapi Research Trust dio su aprobación de la traducción definitiva para la población española.

La viabilidad de respuesta al ítem fue del 100% en la primera dimensión, tanto en el caso de los padres como de los niños, y del 97,36% en la segunda y la tercera dimensiones.

En la tabla I se pueden observar las puntuaciones obtenidas para cada una de las subescalas y la puntuación total de cada una de las dos valoraciones realizadas, tanto para el grupo de padres como para el de niños. En todas las dimensiones, las puntuaciones obtenidas entre las dos valoraciones son muy similares para todos los estadísticos descriptivos. En el caso de los niños con ENM, la media de las puntuaciones obtenidas está entre el 65-70%. En el grupo de padres, la media de puntuaciones fue del 70% en la primera y la segunda dimensiones y del 63-65% en la tercera dimensión y la puntuación total; la más baja fue la de ‘comunicación’, lo que indica que, en la mayoría de los ítems, la respuesta se sitúa entre ‘a veces’ o ‘casi nunca’.

Tabla I. Estadísticos descriptivos de cada valoración y dimensión del módulo neuromuscular de la escala Pediatric Quality of Life Inventory para niños de 5-7 años y sus padres.
		Niños			Padres
	Valoración	Media ± DE	IC 95%	Mediana	Media ± DE	IC 95%	Mediana
Sobre enfermedad neuromuscular	Primera	69,83 ± 13,62	64,44-75,21	68	70,38 ± 17,68	64,4-76,36	72,06
Sobre enfermedad neuromuscular	Segunda	66,34 ± 14,04	60,78-71,89	71	69,12 ± 17,57	63,17-75,06	73,53
Comunicación	Primera	–	–	–	63,43 ± 31,26	52,85-74,00	66,67
Comunicación	Segunda	–	–	–	62,96 ± 30,04	52,80-73,13	70,84
Sobre nuestros recursos familiares	Primera	–	–	–	70,28 ± 20,32	63,40-77,15	75
Sobre nuestros recursos familiares	Segunda	–	–	–	69,44 ± 20,63	62,47-76,42	72,50
Puntuación total	Primera	–	–	–	65,97 ± 15,68	60,67-71,28	68
Puntuación total	Segunda	–	–	–	65,00 ± 15,17	59,87-70,13	68,50
DE: desviación estándar; IC 95%: intervalo de confianza al 95%.

La consistencia interna que mostró cada una de las dimensiones de la versión que responden los padres (Tabla II) es superior a 0,9 y, por lo tanto, excelente para todas ellas, y la de la versión de los niños es de 0,887 y, por lo tanto, buena [28]. En cuanto a la fiabilidad de la escala (Tabla II), en todos los casos, el ICC fue ≥ 0,8, lo que muestra que es excelente [29]. Asimismo, cabe destacar que, en el caso de los padres, en la primera dimensión y en la puntuación total, de igual modo, el límite inferior del IC 95% del coeficiente de fiabilidad se sitúa también dentro del umbral de excelente. Para la segunda y la tercera dimensiones y para los niños, éste se sitúa en el umbral de fiabilidad buena. Estos resultados se constatan en los gráficos de Bland y Altman (Figura) para la puntuación total de los niños de 5-7 años y para cada una de las dimensiones y la puntuación total de las valoraciones de los padres, en los que, tanto en cada una de las subescalas como en la puntuación total, se observa que menos de un 5% de los puntos del gráfico de dispersión se sitúan fuera del intervalo de la diferencia entre las dos valoraciones ± 1,96 veces la desviación estándar de esta diferencia.

Tabla II. Consistencia interna y fiabilidad intraobservador del módulo neuromuscular de la escala Pediatric Quality of Life Inventory para niños de 5-7 años y sus padres
	Niños			Padres
	α de Cronbach^a	ICC	ICC IC 95%	α de Cronbach^a	ICC	ICC IC 95%
Sobre enfermedad neuromuscular	0,887	0,796	0,602-0,902	0,953	0,91	0,832-0,960
Comunicación	–	–	–	0,934	0,876	0,770-0,945
Sobre nuestros recursos familiares	–	–	–	0,905	0,827	0,687-0,918
Puntuación total	–	–	–	0,957	0,918	0,846-0,959
IC 95%: intervalo de confianza al 95%; ICC: coeficiente de concordancia intraobservador. ^a Coeficiente a de Cronbach para la consistencia interna.

Figura. Gráficos de Bland y Altman de la fiabilidad del módulo neuromuscular de la escala Pediatric Quality of Life Inventory para niños de 5-7 años y sus padres.

Para la validez de constructo de la versión de los padres, en primer lugar, se realizó un AFC con una extracción fija de tres dimensiones tal y como está estructurado el módulo neuromuscular de la versión original de la escala.

El porcentaje de variabilidad total explicada en el AFC, con una extracción fija de tres dimensiones, fue sólo del 53,23%, y se observa que la agrupación de los 25 ítems de la escala no se distribuye del mismo modo que en la versión original. De los 17 ítems que originalmente pertenecen a la dimensión ‘sobre enfermedades neuromusculares’, 12 se distribuyen en una misma dimensión (Dim. 1), junto con dos ítems (21 y 22) que originalmente pertenecían a la dimensión ‘sobre nuestros recursos familiares’. Los ítems 2 y 7 no se clasifican en ninguna de las tres dimensiones, ya que su peso es superior al 40% en dos de ellas, pero la diferencia entre éstas es inferior al 10%, por lo que no queda claro que sean ítems que discriminen conceptualmente. Asimismo, no queda claro que los ítems 3, 4 y 14 aporten información relevante para la calidad de vida relacionada con la salud bajo la percepción de los padres, ya que en ninguna de ellas su aportación supera el 40%. Los ítems 23, 24 y 25, que, junto con el 21 y el 22 configuran en la versión original la subescala ‘sobre nuestros recursos familiares’, quedan agrupados en una única dimensión (Dim. 3), y los ítems 18, 19 y 20, que originalmente conforman una única subescala llamada ‘comunicación’, se conforman de la misma manera.

Así pues, como resultado del AFC no se confirma la estructura factorial de la escala, por lo que se realiza un AFE. En este análisis no se fijó el número de dimensiones que había que extraer, como en el AFC, sino que se extrajeron todas aquéllas, de tal forma que su aportación al porcentaje de variabilidad total explicada fuera como mínimo del 1%. De esta manera, se obtuvo que el número de dimensiones en las que se agrupan los 25 ítems de la escala es de 5, y que la variabilidad total explicada es del 67,74%, y ésta es un 14,51% mayor que con tres dimensiones. En la tabla III se puede observar la distribución de los 25 ítems de la escala en cada una de estas dimensiones y el porcentaje de aportación de cada una de ellas. Cabe mencionar que el análisis sugiere estudiar, en un futuro, la idoneidad de mantener o no los ítems 2, 3, 5 y 7 en la escala, según afecten a la consistencia y a la validez del contenido, lo que, a excepción del ítem 7, ya se sugiere en el AFC. La razón de ello, para el ítem 3, radica en que el peso que éste tiene en cada una de las dimensiones es inferior al 40%, por lo que no quedaría claro si la información que aporta es relevante o redundante. Referente a los ítems 2, 3 y 7, su aportación es superior al 40% (Tabla III) en dos dimensiones a la vez, pero la diferencia entre estas aportaciones es inferior al 10%, por lo que son ítems que no queda claro si la información que aportan es capaz de discriminar bien conceptualmente. En cuanto al resto, los ítems 18, 19 y 20, que en la versión original de la escala configuran una única subescala ‘comunicación’, también conforman en esta nueva estructura una única dimensión (Dim. 2). A la primera dimensión que se configurado, como resultado del análisis AFC, pertenecen 10 de los 17 ítems (1, 6, 8-12 y 15-17), que en la versión original configuraban la subescala ‘sobre enfermedades neuromusculares’ junto con los ítems 21 y 22 de la subescala original ‘sobre nuestros recursos familiares’. Ya en el AFC, se observaba que estos dos ítems no se agrupaban con los otros tres de su subescala original, sino con la mayoría de los de la escala ‘sobre enfermedades neuromusculares’. El resto de los ítems (23, 24 y 25) conforman una única dimensión (Dim. 3). Los ítems 4 y 14, cuyo peso en el AFC era inferior al 40% en todas las dimensiones con el AFE, también conforman una única dimensión (Dim. 4). El ítem 13 de la escala original ‘sobre enfermedades originales’, que pregunta sobre el tiempo que tarda en bañarse o ducharse, conforma una dimensión por sí mismo (Dim. 5).

Tabla III. Estructura factorial, distribución de los ítems y su porcentaje de aportación en las dimensiones configuradas en análisis factorial exploratorio.

Padres

Niños

Ítem

Dim. 1

Dim. 2

Dim. 3

Dim. 4

Dim. 5

Ítem

Dim. 1

Dim. 2

Dim. 3

Dim. 4

SEN

Ítem 1

61,61

37,54

–1,81

–8,56

–5,11

SEN

Ítem 1

62,76

10,8

–34,52

–17,84

SEN

Ítem 6

60,7

–16,95

–25,8

9,88

–40,6

SEN

Ítem 9

72,67

12,46

1,19

4,54

SEN

Ítem 8

84,89

–18

1,53

–8,95

4,25

SEN

Ítem 10

72,79

31,44

13,4

–6,01

SEN

Ítem 9

65,87

–11,13

–27,4

–34,92

–21,15

SEN

Ítem 11

53,31

6,69

–25,02

–16,15

SEN

Ítem 10

62,3

–13,56

1,63

–15,54

–21,67

SEN

Ítem 12

59,4

–10,02

–28,83

–18,78

SEN

Ítem 11

83,07

–34,58

5,54

–2,52

–15,74

SEN

Ítem 17

–2,92

20,72

–19,22

SEN

Ítem 12

59,41

41,81

10,37

–7,52

34,31

SEN

Ítem 6

25,85

55,79

–39,25

–37,35

SEN

Ítem 15

75,42

–36,19

4,07

9,31

SEN

Ítem 8

27,64

–68,14

–24,01

38,46

SEN

Ítem 16

69,22

–5,12

–20,43

–45,61

1,14

SEN

Ítem 14

–20,24

47,36

–14,69

–1,85

SEN

Ítem 17

67,32

–19

–20,11

–18,1

–19,04

SEN

Ítem 16

37,81

–58,1

–7,81

17,15

SNRF

Ítem 21

77,24

9,45

8,76

21,17

9,04

SEN

Ítem 2

39,63

–6,71

54,32

–31,72

SNRF

Ítem 22

67,85

–35,98

30,71

–1,77

29,33

SEN

Ítem 3

–6,81

9,99

71,67

–7,1

Ítem 18

38,51

77,19

25,98

10,8

–13,07

SEN

Ítem 15

34,71

–4,32

–17,37

Ítem 19

33,87

82,8

10,99

7,96

–1,3

SEN

Ítem 5

0,41

44,63

10,81

57,35

Ítem 20

23,39

66,01

25,16

–10,68

5,73

SEN

Ítem 7

33,89

31,89

29,5

63,75

SNRF

Ítem 23

22,14

–33,25

63,05

6,21

26,37

SEN

Ítem 4

45,21

–34,83

2,7

42,33

SNRF

Ítem 24

50,66

–16,32

65,63

33,25

12,97

SEN

Ítem 13

21,7

49,68

–14,65

53,16

SNRF

Ítem 25

37,66

–15,77

58,43

–11,98

–36,37

SEN

Ítem 4

23,61

37,65

–39,43

55,09

25,16

SEN

Ítem 14

–1,21

5,09

–9,56

69,85

–43,75

SEN

Ítem 13

44,39

–4,68

–32,85

–22,41

63,94

SEN

Ítem 2

51,51

57,39

0,82

6,3

–17,12

SEN

Ítem 3

–18,59

–6,21

2,07

20,95

30,1

SEN

Ítem 5

54,45

–31,21

–30,34

60,35

14,21

SEN

Ítem 7

47,61

–50,62

1,16

40,24

–0,67

C: comunicación; SEN: sobre enfermedades neuromusculares; SNRF: sobre nuestros recursos familiares.

En el caso de los niños, debido a que el cuestionario original tiene una sola dimensión, no se realizó un AFC, ya que no tiene sentido confirmar la agrupación de los ítems en las subescalas al no haberlas. Se procedió directamente a realizar un AFE, del que, considerando todas las dimensiones cuya aportación al porcentaje de variabilidad total explicada fuera como mínimo del 1%, se halló que los 17 ítems de la escala original se distribuyen en cuatro dimensiones. El porcentaje de variabilidad total explicada por éstas es del 54,20%, un 17,52% más que la estructura de una única escala, como considera la versión original. En la tabla III se observa la distribución de los 17 ítems de la escala en cada una de estas dimensiones y el porcentaje de aportación de cada una de ellas. Del análisis se desprende que cabe estudiar la idoneidad de mantener los ítems 4 y 13 en la escala, según afecten a la consistencia y a la validez de contenido, ya que tienen una aportación superior al 40% en dos dimensiones a la vez, pero la diferencia entre estas aportaciones es inferior al 10%, por lo que no queda claro si la información que aportan es capaz de discriminar bien conceptualmente. En cuanto a los 15 ítems restantes referentes a ‘sobre enfermedades neuromusculares’, seis (1, 9-12 y 17) se agrupan en la primera de las dimensiones conformadas (Dim. 1), cuatro (6, 8,14 y 16) en la segunda (Dim. 2), tres (2,3 y 15) en la tercera (Dim. 3) y los ítems 5 y 7 en la cuarta (Dim. 4).

Discusión

La consistencia interna que mostró cada una de las dimensiones y la puntuación total del cuestionario que responden los padres fue excelente, lo que coincide con los resultados de la validación al español de la franja de edad de 8 a 18 años, en la que el cuestionario para los padres de los niños con ENM es el mismo [32]. Sin embargo, la consistencia interna de la versión española para padres en dichas franjas de edad se ha mostrado superior que en las validaciones originales de la escala para niños con distrofia muscular de Duchenne [33] y atrofia muscular espinal [24], donde la consistencia interna resultó ser buena, de la misma forma que en la validación de la versión en chino [34]. En lo que hace referencia a la versión para niños, en esta franja de edad los niños sólo respondían ítems correspondientes a la dimensión ‘sobre enfermedad neuromuscular’, con unos resultados que han mostrado que la consistencia interna era buena. Nuestros resultados no se han podido comparar con los de la bibliografía debido a que la validación original del módulo para ENM para niños con distrofia muscular de Duchenne [33] sólo incluyó a niños a partir de 8 años, y en la validación original para niños atrofia muscular espinal [24] y en la validación de la versión en chino para niños con distrofia muscular de Duchenne [34], los datos se presentan de forma conjunta, en el caso de la dimensión ‘sobre enfermedad neuromuscular’, para todos los niños comprendidos entre 5 y 18 años. Hubiera sido interesante poder comparar la consistencia interna de forma aislada de la versión del cuestionario para niños de 5-7 años, por las características diferenciales de éste y en relación con que, si lo comparamos con los resultados de la dimensión ‘sobre enfermedad neuromuscular’ de la versión española [32], dicha consistencia interna pasa de buena a excelente.

En cuanto a la fiabilidad de la escala de la versión española para niños de 5-7 años y sus padres, tanto en el caso de los padres como de los niños, si comparamos sólo la dimensión ‘sobre enfermedad neuromuscular’, los resultados coinciden con los de la versión original para niños con atrofia muscular espinal [24] y con la versión española para niños de 8-18 años y sus padres [32], y ésta es excelente. Asimismo, destaca que en la versión al chino, la fiabilidad de la escala es sólo moderada para los padres y para los niños, tanto para las subescalas como para la puntuación total [34].

En cuanto a los resultados de la escala en sus diferentes dimensiones, llama la atención que la media de las puntuaciones, en las valoraciones realizadas por los padres oscila entre el 62,96% y 70,38%, claramente superior a la media de las puntuaciones de los padres en las respectivas validaciones al español en las franjas de edad de 2-4 años [35] y de 8-18 años [32], en las que dichas puntuaciones no superan en ningún caso el 60%. Estos valores dan una idea de que los padres consideran que la calidad de vida de sus hijos está mermada en relación con la patología que padecen en menor medida en esta franja de edad al respecto de las otras dos mencionadas anteriormente. Estos resultados están en la línea, aunque ligeramente superiores, a los hallados por Iannaccone et al [24], y son sensiblemente mayores a los hallados en la población china, en la que en ninguna de sus dimensiones la puntuación media de los padres supera el 55% [34], aunque se considerar que estamos comparando unos datos presentados de forma agregada para los padres con niños entre 2 y 18 años en ambos estudios.

Son diversos los estudios que apuntan a que los niños pueden haberse adaptado a su enfermedad mejor que sus padres y los padres no siempre pueden tener la evaluación más precisa del estado interno de su hijo [14,18], lo que argumentaría la discrepancia entre la valoración de los padres y los hijos de la calidad de vida de los niños. Los padres tienden a realizar una valoración de la calidad de vida relacionada con la salud de sus hijos inferior a la valoración que estos mismos realizan, aspecto que confirman los diferentes estudios en los que disponemos de esta información en niños entre 8 y 18 años, y en los que la media de las puntuaciones realizadas por los niños [32,33], en la mayoría de las dimensiones, está por encima del 60%, mientras que la de sus progenitores se sitúa por debajo de esta cifra. En los estudios en los que se dispone de la información conjunta sobre las valoraciones de los niños y sus padres, estas diferencias se hacen menos ostensibles [24,34], mientras que en nuestro estudio, que es el único en el que se ofrecen de forma independiente los datos correspondientes a la franja de edad de 5-7 años, podríamos decir que la valoración que hacen los padres y los hijos de la calidad de vida relacionada con la salud de estos niños afectos de ENM sería prácticamente coincidente con la dimensión ‘sobre enfermedad neuromuscular’, que es la única que cumplimentan los niños en esta franja de edad. Ello justifica de una forma muy especial el hecho de tratar de forma independiente la validación y los datos correspondientes a las valoraciones de esta franja de edad, ya que nos ofrecen unos valores que pueden mostrar una perspectiva diferente de la evolución de la percepción de la calidad de vida relacionada con la enfermedad a lo largo de su evolución.

El análisis de validez de constructo, tanto en los niños como en los padres, coincide con los resultados hallados en la validación al español, tanto en la franja de edad de 2-4 años como de 8-18 años [32,35], como con los hallados en la validación de la versión persa en niños de 8-12 años [26]. En todos los estudios mencionados se propone una agrupación de los ítems en más de tres constructos, si bien es cierto que el número de dimensiones difiere en cada caso y en los distintos estudios. Por otro lado, no queda claro en ninguno de los estudios a qué concepto responde cada una de ellas. La única subescala que queda conformada por los mismos ítems en todos los artículos es la de ‘comunicación’. En la subescala que más controversia hay es en ‘sobre enfermedades neuromusculares’. En cada una de las versiones validadas, tanto en los diferentes idiomas como en las distintas franjas de edad, se insinúa una agrupación distinta, lo que sugiere la eliminación de algunos de los ítems que, o bien no responden al mismo concepto, o aportan información redundante. Observando el contenido de los ítems y lo que sugiere el AFC, se diferenciarían los aspectos que interrogan sobre la funcionalidad, el cansancio y otros colaterales. La versión persa sugiere una restructuración similar a la mencionada [26]. En cuanto a la escala ‘sobre nuestros recursos familiares’, en las distintas versiones no hay un acuerdo sobre la pertenencia de los cinco ítems a un mismo constructo y sobre cuáles habría que eliminar o mantener. Del mismo modo, en el estudio realizado por Landfeldt et al sobre las propiedades psicométricas de la versión inglesa del módulo neuromuscular de la PedsQL, en el que la validez de constructo se analizaba con un análisis Rasch en lugar de un AFE, se halló que en seis de los 25 ítems de la escala la bondad de ajuste en el análisis de residuos fue mala y se demostró una alta colinealidad entre los ítems [36]. Estos mismos autores sugieren que son necesarias más investigaciones que evalúen las propiedades psicométricas de esta escala utilizando métodos más modernos u otros perfiles poblacionales, ya que reconocen tener como limitación de su estudio la validez externa de los resultados. Cabe mencionar que estos resultados no se pueden comparar con los de la validación de la escala original, ya que en ésta no se ha realizado ningún análisis que confirme las tres dimensiones definidas [24].

Frente a estos resultados, se propondría la necesidad de estudiar una nueva versión del módulo neuromuscular de la PedsQL para la evaluación de la calidad de vida autopercibida por niños de 5-7 años con ENM, eliminando los ítems que no aportan información relevante y reestructurando las agrupaciones, así como de la versión para los padres. Esta nueva versión debería ser contrastada por expertos y posteriormente evaluada con un estudio de análisis de consistencia interna, así como con un análisis de fiabilidad y de validez de constructo, que determinaría el número de dimensiones final con las que se estructuraría la escala y los ítems que pertenecerían a cada una de ellas.

En conclusión, la versión española del módulo neuromuscular de la PedsQL para la valoración de la calidad de vida relacionada con la salud autopercibida por niños de 5-7 años con ENM y la percibida por sus padres muestra que es una escala con buena consistencia interna y fiabilidad.

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Spanish translation and validation of the Neuromuscular Module of the Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL): evaluation of the quality of life perceived by 5-7 years old children with neuromuscular disorders and by their parents

Introduction. The recent advances in the therapies for some neuromuscular disorders imply a better prognosis. As a consequence, health-related quality of life has emerged as a core outcome. It is particularly important to know both the self-perceived health-related quality of life by children, as soon as possible, as well as the parental perception. Therefore, it is essential to have valid and specific scales for proper assessment.

Aim. To assess the validity and reliability of the Spanish version of Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL) Neuromuscular Module for self-perceived and parent perceived quality of life of children aged 5-7 with neuromuscular disorders.

Subjects and methods. Cross-cultural validity of the Spanish version was carried out with the permission of the Mapi-Research-Trust. Subsequently, a test-retest was administered to 27 children aged 5-7 and 37 parents in order to evaluate internal consistency, intra-observer reliability and construct validity.

Results. The Cronbach alpha coefficient showed good internal consistency for children and was rated as excellent by parents. Furthermore, the intra-observer correlation indicated an excellent reliability for both. Construct validity analysis suggested that a new scale structure with more dimensions might be more adequate. Moreover, said structure will also explain a greater percentage of variability.

Conclusion. The Spanish version of PedsQL Neuromuscular Module for the self-perceived and parent-perceived quality of life of children aged 5-7 showed good internal consistency and reliability.

Key words. Health-related quality of life. Neuromuscular disorders. Pediatric physiotherapy. PedsQL. Validity and reliability.

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Spanish translation and validation of the Neuromuscular Module of the Pediatric Quality of Life Inventory (PedsQL): evaluation of the quality of life perceived by 5-7 years old children with neuromuscular disorders and by their parents

Introducción

Sujetos y métodos

Resultados

Discusión

Bibliografía